RELATO DE CASO

CISTICERCOSE EM LNGUA: RELATO DE CASO

Edson Santos Ferreira Filho1, Felipe Melo Nogueira1, Carlos Henrique Rabelo Arnaud2, Adolfo Batista de Sousa Moreira3, Lianna Martha Soares Mendes4, Edinaldo Gonalves de Miranda2 e 3 e Adriano Pdua Reis2 e 3 RESUMO
A cisticercose uma doena causada pelo parasitismo da larva da tnia do porco (Cysticercus cellulosae) em tecidos humanos. mais comum no crebro, tecido subcutneo, msculos e olhos. Relatamos aqui uma apresentao rara desta doena na margem lateral esquerda da lngua, com diagnstico histopatolgico em bipsia excisional e retirada total da leso. A criana acometida tinha 7 anos de idade, era do sexo masculino e previamente hgida. DESCRITORES: Cisticercose; Doenas da lngua; Taenia solium.

ABSTRACT
Tongue cysticercosis: Case report Cysticercosis is a parasitic disease caused by the larva (Cysticercus cellulosae) of pork tapeworm. It is more common in the brain, subcutaneous tissue, muscles and eyes. We report a rare presentation of this disease, affecting a previously healthy 7-year-old boy, in left lateral margin of the tongue, which was histopatologically diagnosed and surgically treated. KEYWORDS: Cysticercosis; Tongue diseases; Taenia solium.

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Universidade Federal do Piau (UFPI) Hospital Infantil Lucdio Portella Universidade Estadual do Piau Universidade Federal do Piau

Endereo para correspondncia: Edson Santos Ferreira Filho, Centro de Cincias da Sade Universidade Federal do Piau, Av. Frei Serafim, 2280, CEP: 64000-020 Teresina, Piau, Brasil. E-mail: esffilho@hotmail.com Recebido para publicao em: 15/4/2013. Revisto em: 22/9/2013. Aceito em: 29/9/2013.
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INTRODUO A cisticercose uma infeco parasitria causada pelo estgio larval da Taenia solium e constitui um importante problema de sade pblica por ser uma das helmintases mais comuns no mundo (2). No homem, os stios mais comumente afetados so os msculos esquelticos, o tecido subcutneo e o crebro. O envolvimento do sistema nervoso central causa sintomas graves e pode ser fatal. Embora o envolvimento oral seja comum em sunos, raro em humanos (8). Relatamos aqui uma apresentao rara desta doena acometendo a lngua de uma criana previamente hgida, do sexo masculino, com diagnstico histopatolgico e xito teraputico aps exciso cirrgica. RELATO DE CASO O paciente, com 7 anos de idade, sexo masculino, pardo, procedente da zona rural de Altos-PI, procurou o servio mdico com queixa de bolinha na lngua. A me referia o aparecimento, h trs anos, de leso cstica na regio inferior esquerda da lngua, isocromtica em relao aos tecidos adjacentes, de crescimento progressivo, que migrou gradualmente para a regio superior esquerda, sem dor ou outros sinais flogsticos, sem repercusses sobre a fonao ou deglutio, mas implicando discreto incmodo durante a mastigao de alimentos de consistncia slida. Negava quaisquer outras queixas nem mesmo crises convulsivas ou outras manifestaes neurolgicas. A criana nasceu de parto vaginal de me primigesta, sem intercorrncias gravdico-puerperais. Morava em casa de taipa, coberta de palha, cho de terra batida, com banheiro externo. Foi relatada geofagia at os 4 anos de idade na forma autorresolutiva. Havia histria familiar de hipertenso arterial sistmica e dislipidemia, alm de caso nico de helmintase icterognica em uma prima. Quanto histria alimentar, foi relatado aleitamento materno at 2 anos, exclusivo at 6 meses de idade; fazia cerca de seis refeies por dia, com ingesto frequente de frutas de cultivo local, mas pouco consumo de vegetais folhosos. O exame fsico revelou um paciente em bom estado geral, eutrfico, normocorado, anictrico, afebril, eupneico. O exame da boca evidenciou leso exoftica, com dimenses aproximadas de 2,0 x 1,0 cm na margem lateral esquerda da lngua. Aventada a hiptese diagnstica de papiloma de lngua, procedemos exciso cirrgica da leso, sendo o material enviado para estudo histopatolgico. No contexto da macroscopia, observamos formao cstica de tecido medindo 1,5 x 1,0 x 0,9 cm, exibindo superfcie externa pardacenta e lisa e superfcie de corte com cavidade cstica unilocular, contendo lquido e formao slida brancacenta. Vistos com os recursos da microscopia, os cortes histolgicos eram constitudos por vescula arredondada, de parede fina, contendo esclex invaginado. A impresso diagnstica foi de Cisticercose (Taenia solium) em lngua com ausncia de malignidade (Figuras 1 a 4). Estabelecido o diagnstico, ampliamos a
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investigao propedutica solicitando sorologias para HIV, hepatites B e C, VDRL, todas negativas, e tomografia de crnio, com resultado dentro da normalidade. O seguimento ps-operatrio se deu sem intercorrncias.

Figura 1. Fotografia da lmina a olho nu: Larva envolta por cpsula de tecido fibroso denso.

Figura 2. Fotomicrografia 04x10: Pregas do colo da larva.

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Figura 3. Fotomicrografia 10x10: Membrana da larva com microvilos na parte externa.

Figura 4. Fotomicrografia 40x40: Membrana da larva com microvilos na parte externa.

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DISCUSSO Embora a cavidade bucal seja um local raro para a incidncia de cisticercose, a mucosa oral, os lbios, a gengiva e a lngua podem ser afetados por leses solitrias ou mltiplas (2). A cisticercose lingual afeco rara e usualmente no considerada no diagnstico diferencial de uma tumefao isolada em lngua, portanto representa um dilema diagnstico para os clnicos (8). Taenia solium um cestoide hermafrodita que habita o intestino delgado humano de indivduos que ingeriram carne de porco crua ou mal cozida infectada com as suas larvas viveis (cisticercos). O esclex da larva se evagina do cisto dentro do intestino delgado e se prende parede do intestino. Depois de trs meses, a tnia adulta est formada, com numerosas proglotes, que so destacadas da extremidade distal do verme e eliminadas com as fezes. Cada proglote contm 50.000 a 60.000 ovos frteis, que podem permanecer viveis por muito tempo na gua, no solo e na vegetao. A cisticercose se desenvolve quando os ovos so ingeridos por seres humanos e sunos (hospedeiros intermedirios), e as oncosferas (embries), libertadas pela ao do cido gstrico e dos fluidos intestinais, atravessam ativamente a parede intestinal e entram na corrente sangunea e se encistam nos tecidos e rgos, onde formam vesculas larvais ou cisticercos (denominados Cysticerus cellulosae). Nos seres humanos, essa parasitose, potencialmente fatal, ocorre principalmente como resultado da ingesto de alimentos contaminados ou de gua potvel contaminada, mas tambm pode se desenvolver por contaminao fecal-oral em portadores do parasito (3). O caso aqui relatado refere-se a uma criana proveniente da zona rural, que morava em casa de taipa, coberta de palha, cho arenoso e banheiro externo casa. Tal ambiente constitui um panorama nitidamente propcio ao desenvolvimento de helmintases, de modo geral, e possibilita criana a ingesto dos ovos da tnia por causa da higiene precria e do contato direto ou indireto com sunos e seus dejetos. A cisticercose infecta mais frequentemente os msculos esquelticos, o tecido subcutneo, o crebro e o tecido ocular (8). Na boca, os locais mais acometidos so a lngua, a mucosa labial ou bucal e o assoalho da boca (13). Na lngua, h ampla distribuio entre as pores dorsal, ventral, lateral e anterior, com predomnio no dorso (3). Em nosso levantamento bibliogrfico, houve predomnio de leses nas pores dorsal (30%) e lateral (30%) da lngua, em relao s pores anterior (20%) e ventral (20%) (2, 3, 5, 6, 8, 9, 10, 11, 12, 15). No caso descrito, a leso se manifestava na regio lateral esquerda da lngua, conferindo alguma peculiaridade no que diz respeito localizao da leso. Epidemiologicamente, no h descrio de predomnio por faixa etria ou gnero. Na casustica de nosso levantamento bibliogrfico, encontramos 21 pacientes diagnosticados com cisticercose em lngua, dentre os quais 10 do sexo feminino e 11 do sexo masculino; com idade mdia de 36,2 17,4 anos, variando de 10 a 67 anos; havendo trs casos com mais de uma leso na prpria lngua (1, 2,
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3, 5, 6, 7, 8, 9, 10, 11, 12, 14, 15). O paciente aqui relatado era do sexo masculino e tinha 7 anos de idade no momento do diagnstico, mas a leso foi notada aos 4 anos de idade: o caso de paciente com cisticercose em lngua mais jovem em nossa reviso de literatura. Do ponto de vista clnico, a queixa mais comum dos pacientes o inchao. A dor no uma caracterstica frequente, a menos que haja infeco secundria. A maioria das apresentaes orais se d na forma de edemas moles, indolores e bem circunscritos, que podem mimetizar leses flutuantes como mucoceles (13). Nos casos relatados, a maioria era, exceo do inchao na lngua, assintomtica (3, 15, 12, 11, 9, 6); apenas dois pacientes referiam dor local importante (10), um terceiro relatou sialorreia e sangramento gengival ao escovar os dentes (2) e outro, desconforto durante a alimentao (8). No caso ora relatado, a nica queixa era um discreto incmodo durante a mastigao de alimentos de consistncia slida, porm sem dor ou outros sinais flogsticos e sem repercusses sobre a fonao ou deglutio. Clinicamente, os diagnsticos diferenciais dependem do local envolvido e incluem cistos de reteno, lipomas, fibromas, neurofibromas e mucoceles (13). Outros autores afirmam que devem estar includas as hipteses de fibroma, granuloma piognico, mioblastoma de clulas granulares ou rabdomioma, mas no lipoma ou hemangioma (4). H ainda quem tenha suspeitado de lipoma, cisto, tumor de clulas granulares ou rnula (15). Em relao ao paciente do presente relato, a hiptese diagnstica pr-operatria era de papiloma de lngua, uma neoplasia benigna de origem epitelial. O diagnstico confirmado pelo exame macroscpico do cisto, que evidencia a presena do esclex. O exame do esclex esmagado entre lmina e lamnula revela os acleos tpicos da larva. Radiografias do crnio e dos tecidos moles podem revelar cisticercos calcificados. Pode ocorrer eosinofilia em fase invasiva (8). A ultrassonografia no amplamente utilizada no diagnstico; no entanto, com o advento da ecografia de alta resoluo, ela pode ser usada livremente para o diagnstico de cisticercose muscular (15). O diagnstico pr-operatrio pode ser feito ainda por meio de citologia aspirativa por agulha fina (4). Exames sorolgicos podem ser utilizados (ELISA, principalmente), mas tm sensibilidade e especificidade limitadas. No entanto, a exciso cirrgica seguida por anlise histopatolgica um meio geralmente empregado de diagnstico e tratamento (2). No presente caso, a citologia aspirativa por agulha fina no foi utilizada, mesmo porque o ndulo foi provisoriamente diagnosticado como papiloma, cuja exciso cirrgica foi programada. Por meio de microscopia foi visualizada vescula arredondada, de parede fina, contendo esclex invaginado, portanto estabelecemos o diagnstico definitivo de cisticercose. O tratamento depende dos sintomas e da acessibilidade da leso. Neurocisticercose e cistos mltiplos so tratados com drogas como praziquantel e albendazol. O tratamento de escolha na leso solitria acessvel a exciso cirrgica (8). Cisticercos orais so geralmente fceis de remover e o prognstico bom. Em
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todos os casos, a exciso cirrgica simples parece ser suficiente para assegurar a remoo completa das leses sem complicaes ps-operatrias. Em contraste com a gravidade da doena em stios ocular, cerebral ou cardaco, leses orais so geralmente bem toleradas. No entanto, importante conduzir uma avaliao pormenorizada em cada caso para excluir a presena do parasito em outros locais (3). Diante disso, foi realizada uma tomografia de crnio na criana, sem achados anormais; ademais, no houve achado sorolgico de comorbidades. CONSIDERAES FINAIS A cisticercose em cavidade oral infrequente e seu diagnstico clnico difcil. importante consider-la no diagnstico diferencial de leses nodulares solitrias na boca. A cisticercose ainda , sobretudo nos pases subdesenvolvidos, um problema de sade pblica. O relato de um caso atpico de cisticercose corrobora a ideia de que a grande variedade de apresentaes representa um nmero ainda maior de casos da doena. REFERNCIAS
1. Agrawal R. Soft tissue cysticercosis: study of 21 cases. J Clin Diagn Res 10: 1669-1671, 2012. 2. Alves APNN, Nogueira TNAG, Teixeira MJ, Costa FWG, Sousa FB. Tapeworm infection in the tongue. Rev Inst Med Trop Sao Paulo 53: 299-300, 2011. 3. Delgado-Azaero WA, Mosqueda-Taylor A, Carlos-Bregni R, Del Muro-Delgado R, Daz-Franco MA, Contreras-Vidaurre E. Oral cysticercosis: a collaborative study of 16 cases. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod? 103: 528-533, 2007. 4. Deshmukh A, Avadhani A, Tupkari J, Sardar M. Cysticercosis of the upper lip. J Oral Maxillofac Pathol 15: 219-222, 2011. 5. Elias FM, Martins MT, Foronda R, Jorge WA, Arajo NS. Oral cysticercosis: case report and review of the literature. Rev Inst Med Trop Sao Paulo 47: 95-98, 2005. 6. Gupta DS, Goyal AK, Tandon PN, Jurel SK, Srivastava S, Dangi UR, Singh S, Jain R. Plathelminthes in tongue--a rare case and review. J Oral Maxillofac Surg 70: 2605-2609, 2012. 7. Gupta SC, Gupta SC. Cysticercosis of the tongue. Ear, Nose & Throat Journal 74: 177-178, 1995. 8. Kinger A, Kawatra M, Chaudhary TS. Case of Lingual Cysticercosis and Review of Literature. J Lab Physicians 4: 56-58, 2012. 9. Meher R, Gupta B, Aggarwal S, Passey JC. Cysticercosis of tongue - A case report. Indian J Otolaryngol Head Neck Surg 58: 185-187, 2006. 10. Paiva L, Mion D, Carrri C, Murakami M. Cisticercose lingual humana. Revista Brasileira de Otorrinolaringologia 33: 79-84, 1965. 11. Pandey SC, Pandey SD. Lingual cysticercosis. Indian J Plast Surg 38: 160-161, 2005. 12. Roth B, Gocht A, Metternich FU. Cysticercosis as a rare cause of a tumor of the tongue. Laryngorhinootologie 82: 564-567, 2003. 13. Sathe NU, Acharya RG, Patil M, Bhatia A, Chiplunkar D. An unusual case of labial cysticercosis with a natural history. Natl J Maxillofac Surg 2: 100-102, 2011. 14. Sharma AK, Misra RS, Mukherjee A, Ramesh V, Jain RK. Oral cysticercosis. Int J Oral Maxillofac Surg 15: 349-351, 1986. 15. Sidhu R, Nada R, Palta A, Mohan H, Suri S. Maxillofacial cysticercosis: uncommon appearance of a common disease. J Ultrasound Med 21: 199-202, 2002. 363

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