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r e v e s p c i r o r a l m a x i l o f a c .

2 0 1 1;3 3(4):157161

Revista Espaola de

Ciruga Oral y
Maxilofacial
www.elsevier.es/recom

Caso clnico

Abordaje intraoral en el sndrome de Eagle. Presentacin


de un caso clnico
Javier Mareque Bueno a,d , Federico Hernndez Alfaro a,d , Mara Jos Biosca de Tejada a,d ,
Manel Coll Anglada b, y Jorge Arenaz Ba c
a

Instituto de Ciruga Maxilofacial, Centro Mdico Teknon, Barcelona, Espana

Servicio de Ciruga Oral y Maxilofacial, HGU Gregorio Marann,


Madrid, Espana
c Servicio de Ciruga Oral y Maxilofacial, HU Juan Canalejo, La Coruna,
Espana

d Facultat dOdontologia, Universitat Internacional de Catalunya, Espana

informacin del artculo

r e s u m e n

Historia del artculo:

El sndrome de Eagle es una patologa infrecuente secundaria a la elongacin de la apsis

Recibido el 9 de diciembre de 2010

estiloides y/o calcicacin del ligamento estilo-hioideo. La mayora de pacientes afectados

Aceptado el 3 de mayo de 2011

no presentan sintomatologa, aunque la presin ejercida por esta estructura morfolgi-

On-line el 29 de julio de 2011

camente alterada contra estructuras vecinas puede desencadenar una gran variedad de
en la orofaringe,
sntomas, incluyendo dolor cervicofacial, sensacin de cuerpo extrano

Palabras clave:

aumento en la secrecin salival, cefalea y dicultad para la deglucin, el habla o los movi-

Sndrome de Eagle

mientos de la lengua.

Dolor facial atpico

Presentamos el caso de una paciente de 50 anos


de edad con el sndrome de Eagle. La

Apsis estiloides

tomografa computerizada en haz de cono conrm la sospecha clnica. Como tratamiento

Abordaje intraoral

se realiz la reseccin parcial de ambas apsis estiloides mediante un abordaje intraoral. La

Tomografa computerizada en haz

presentacin clnica, el diagnstico diferencial y el tratamiento se describen en este artculo.

de cono

2010 SECOM. Publicado por Elsevier Espaa, S.L. Todos los derechos reservados.

Intraoral approach in Eagle syndrome. A case report


a b s t r a c t
Keywords:

Eagle syndrome is a rare condition resulting from either the elongation of the temporal sty-

Eagle syndrome

loid process or calcication of the stylohyoid ligament. Most patients are asymptomatic,

Styloid process

but when this structure presses against other parts of the head and neck it can origi-

Facial pain

nate a wide range of symptoms, including cervico-facial pain, foreign body sensation in

Intraoral approach

oropharynx, increased saliva secretion, headache and difculty with swallowing, speaking

Cone-beam computed tomography

and neck or tongue movements. The case of a 50-year-old woman with Eagle syndrome is
reported. Cone-beam computed tomography (CBCT) conrmed the clinical suspicion. The
intraoral approach was used for the partial resection of both styloid processes. The clinical
presentation, diagnosis, management and differential diagnosis are described.
2010 SECOM. Published by Elsevier Espaa, S.L. All rights reserved.

Autor para correspondencia.


Correo electrnico: mcollang@yahoo.es (M. Coll Anglada).
1130-0558/$ see front matter 2010 SECOM. Publicado por Elsevier Espaa, S.L. Todos los derechos reservados.
doi:10.1016/j.maxilo.2011.05.002

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Introduccin
El sndrome de Eagle se caracteriza por dolor difuso y sordo
localizado en la regin de la cabeza y el cuello secundario a la
elongacin de la apsis estiloides o a la calcicacin del ligamento estilo-hioideo1 . Varias teoras han sido propuestas en
la literatura para tratar de explicar este sndrome, aunque de
momento su etiologa exacta y el papel de la calcicacin ectpica del ligamento estilo-hioideo permanecen desconocidos.
Aunque la mayora de pacientes estn asintomticos, la
presin de la apsis estiloides elongada contra estructuras
vecinas puede desencadenar un amplio abanico de sntomas como disconfort farngeo, dolor durante los movimientos
cervicales, cambios en la fonacin, dolor durante los movimientos linguales, secrecin salival aumentada, otalgia y
cefalea2 . nicamente en estos casos sintomticos podremos
diagnosticar el sndrome de Eagle.
El diagnstico de presuncin del sndrome de Eagle se basa
en la anamnesis y la exploracin fsica del paciente. El dolor
cervicofacial unilateral o bilateral atpico, la ausencia de respuesta a la analgesia habitual y la palpacin de la apsis en
la fosa tonsilar nos guiarn hacia l. El diagnstico diferencial se debe realizar con otras patologas que cursen con dolor
orofacial atpico, como la neuralgia idioptica del trigmino,
el dolor facial atpico, el dolor miofascial o la disfuncin de la
articulacin temporomandibular (ATM)3 .
Para conrmar el diagnstico de presuncin es necesario conrmar la elongacin de la apsis estiloides mediante
pruebas de imagen. La radiografa de crneo, la radiografa
panormica (OPG) y la tomografa computerizada (TC) pueden ser tiles en este sentido. El desarrollo de la TC en tres
dimensiones (TC-3D) y la introduccin del haz de cono (CBCT)
han hecho posible una mejor descripcin de la anatoma de
las estructuras adyacentes. LA TC-3D, adems, puede ser de
gran ayuda para planicar la ciruga en los pacientes en los
que sta est indicada.
El tratamiento depender de la intensidad de los sntomas.
En caso de dolor leve o moderado se recomienda tratamiento
con analgsicos habituales. La ciruga se reservar para los
casos de dolor intenso o refractarios4 .

Presentacin clnica

Paciente mujer de 50 anos


de edad sin antecedentes mdicos de inters acude a nuestras consultas reriendo dolor

Figura 2 CBCT-3D. Apsis estiloides derecha elongada.

bilateral localizado en la zona temporomandibular de varios

anos
de evolucin asociado a odinogfagia. La paciente haba
sido tratada previamente, sin xito, con antiinamatorios,
analgsicos, frulas de descarga, sioterapia y procedimientos invasivos como artrocentesis, artroscopia y ciruga abierta
de la ATM para el reposicionamiento discal.
La exploracin fsica de la paciente revel dolor bilateral
difuso a la palpacin a nivel preauricular y submandibular. El
dolor incrementaba durante la rotacin de la cabeza en ambos
sentidos y se irradiaba hacia los msculos temporal, masetero y esternocleidomastoideo de ambos lados. La palpacin
de las inserciones tendinosas de ambos msculos pterigoideos fue dolorosa. La apertura oral (31 mm) y los movimientos
mandibulares excntricos estaban limitados (5 mm y 4 mm
en lateralizacin derecha e izquierda respectivamente) con
desviacin mandibular errtica asociada durante la apertura.
Como pruebas complementarias se realiz una OPG (g. 1),
una resonancia magntica nuclear (RMN), y una TC. Se realiz
el diagnstico diferencial con otras patologas que pudieran
cursar con dolor orofacial atpico.
As mismo, realizamos una reconstruccin en tres dimensiones (3D) a partir de una CBCT. El nico hallazgo signicativo
fue la elongacin de ambas apsis estiloides (gs. 2 y 3).

Figura 1 Radiografa panormica donde podemos observar la apsis estiloides elongada de forma bilateral.

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Figura 3 CBCT-3D. Apsis estiloides izquierda elongada.

El dolor orofacial atpico y los hallazgos en la radiologa


convencional nos sugirieron el diagnstico del sndrome de
Eagle que se conrm mediante los hallazgos en la CBCT-3D.
Realizamos un abordaje intraoral con anestesia general
del paciente (g. 4). Intraoperatoriamente se conrm la
elongacin de ambas apsis estiloides que fueron posteriormente resecadas (g. 5). La paciente evolucion correctamente
durante el postoperatorio y fue dada de alta asintomtica en
24 horas. El seguimiento hasta el da de hoy es de 6 meses. La
paciente no presenta ningn sntoma, por lo que consideramos los resultados a corto plazo satisfactorios.

Discusin
La apsis estiloides es una proyeccin sea localizada inmediatamente anterior al foramen estilo-mastoideo. Se calcula
que su longitud oscila entre los 20 y 25 mm, siendo mayor
en hombres. La prevalencia de apsis estiloides elongada se
estima del 3,3% y ocurre de forma predominante en mujeres.

Figura 4 Abordaje intraoral.

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Figura 5 Reseccin parcial de la apsis estiloides.

La longitud media estimada en apsis estiloides elongadas


segn los datos publicados en la literatura es de 36,06
6,12 mm, mientras que la media calculada en pacientes con
sndrome de Eagle alcanza los 40 4,72 mm5 . Por consenso,
se considera que la apsis estiloides est elongada cuando
mide ms de 30 mm en longitud o cuando el ligamento estilohioideo est calcicado6 . La calcicacin ectpica podra jugar
un papel importante en su patognesis.
El sndrome de Eagle ocurre cuando la apsis estiloides elongada o el ligamento estilohioideo calcicado produce
algn tipo de sntoma, como dolor farngeo, sensacin de

cuerpo extrano,
disfagia o dolor facial atpico. Otros sntomas menos frecuentes pueden ser el dolor cervical y el dolor
farngeo irradiado al odo ipsilateral.
Se han descrito casos de muertes repentinas secundarias

al sndrome de Eagle, como el de una paciente de 39 anos


de edad, que falleci por probable fallo cardiaco debido a
la inhibicin del nervio vago. El diagnstico se estableci
mediante autopsia, que revel la compresin de ambos senos
carotdeos por parte de las apsis estiloides elongadas. Las
alteraciones estructurales no fueron visibles mediante radiologa convencional7 .
El diagnstico de este sndrome no es la primera opcin
en los casos de dolor orofacial, aunque debe considerarse
siempre si el paciente no responde a los analgsicos habituales. Los sntomas del sndrome de Eagle pueden confundirse
con una gran variedad de patologas que cursan igualmente
con dolor facial inespecco. El diagnstico diferencial del
dolor orofacial inespecco puede ser complicado, por lo que
se requiere un abordaje multidisciplinar. Los sndromes aqu
englobados y con los que ms frecuentemente se encontrar el
cirujano maxilofacial son la neuralgia del trigmino, el dolor
facial persistente idioptico (incluyendo la neuralgia atpica
del trigmino), el dolor miofascial, la disfuncin de la ATM, la
carotidinia, la compresin nerviosa por neoplasias, la faringotonsilitis crnica y los tumores de faringe y base de lengua8 .

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La neuralgia del trigmino se caracteriza por dolor lancinante de inicio sbito, paroxstico, normalmente unilateral y
desencadenado por el estmulo de los denominados puntos
gatillo, localizados a lo largo del territorio inervado por el nervio trigmino. Es caracterstico que tras el episodio de dolor
agudo, el paciente contine con alteraciones neurales y nalmente con un perodo refractario9 . El diagnstico clnico se
realiza por exclusin de otras posibles causas de dolor facial y
se basa en los signos y sntomas del paciente. Las caractersticas tpicas del dolor neurlgico y el perodo refractario que
a cada uno de los episodios nos harn sospechar
acompana
de ello.
El dolor facial persistente idioptico, previamente conocido
como dolor facial atpico5 , se dene como dolor sin causa
orgnica conocida10 localizado en la cabeza, cara y/o cuello. Incluye por denicin, la neuralgia atpica del trigmino,
que se maniesta como dolor facial continuo, localizado o
difuso. Puede ser unilateral o bilateral y afectar reas no inervadas por el nervio trigmino. Sus caractersticas e intensidad
son muy variables, pudiendo presentarse como dolor punzante, agudo, sordo, profundo, intenso o leve. No se identican
puntos gatillo. El paciente puede presentar uctuaciones con
exacerbaciones en la intensidad del dolor, aunque en este
caso el paciente no presentar perodo refractario. En muchos
casos puede deberse al estrs emocional y se asocia con
otras enfermedades psicosomticas como la cefalea tensional, dolor de espalda psicosomtico, vejiga espstica, picor y
menorragia. El dolor normalmente responde a los analgsicos
habituales.
El dolor miofascial es una patologa mal comprendida, por
lo que no es infrecuente su infradiagnstico y en consecuencia un mal tratamiento. Se entiende como dolor o fenmeno
autonmico originado en puntos gatillo y asociado a disfuncin muscular y/o articular. Los puntos gatillo son focos de
hiperirritabilidad muscular dolorosos cuando se estimulan. El
dolor puede ser sordo o punzante y se asocia a alteraciones
autonmicas. Su patognesis parece obedecer a mecanismos
centrales que desencadenan manifestaciones clnicas perifricas. Su tratamiento se basa en la inhibicin de los estmulos
centrales mediante frmacos y tcnicas conductuales y en la
reduccin de la sintomatologa perifrica a travs de la sioterapia, incluyendo aqu el ejercicio fsico y el tratamiento de
los puntos gatillo11 .
La disfuncin de la ATM incluye alteraciones intracapsulares (desplazamiento discal) y extraarticulares (msculos de
la masticacin). Algunas de las posibles causas mencionadas en la literatura incluyen alteraciones oclusales agudas
y/o crnicas, hbitos parafuncionales como el bruxismo y el
estrs psicolgico. La suma de uno o ms factores pueden
desencadenar sntomas en pacientes previamente sanos y
con predisposicin. Estos sntomas se maniestan como rui
dos articulares, limitacin en la apertura oral acompanada
de
deexin o desviacin mandibular, limitacin de los movimientos excntricos en lateralidad y protrusiva y dolor en la
musculatura de la masticacin.
La carotidinia se caracteriza por dolor de inicio agudo,

habitualmente en la faringe, acompanado


por edema localizado en uno o ms territorios irrigados por ramas de la
arteria cartida externa secundario a inamacin de dicha
arteria.

La historia clnica detallada es esencial para llegar al


correcto diagnstico del dolor orofacial. Debemos incidir y profundizar en las caractersticas del dolor, que conjuntamente
con una adecuada exploracin fsica, nos permitir establecer el diagnstico de presuncin. La neuralgia del trigmino se
puede diagnosticar por el dolor caracterstico que nos describe
el paciente, un examen neurolgico normal y la respuesta a
la carbamazepina9 . La limitacin de los movimientos mandibulares durante la apertura y los movimientos excntricos,
el ruido articular, la maloclusin (prematuridades, interferencias y ausencia de gua anterior), el dolor a la palpacin de
la musculatura de la masticacin, los hbitos parafuncionales
(bruxismo) y el estrs psicolgico nos deberan guiar hacia la
disfuncin de la ATM.
Las tcnicas de imagen como la TC son necesarias para descartar posibles diagnsticos como la carotidinia, tumores de la
base del crneo que puedan comprimir estructuras nerviosas
y tumores de la lengua y orofaringe. La RMN nos servir para
valorar el desplazamiento discal de la ATM.
El diagnstico de presuncin del sndrome de Eagle se basa
en el dolor cervicofacial unilateral o bilateral atpico que no
responde a la analgesia habitual. La radiologa convencional de crneo proyecciones lateral y antero-posterior y la
OPG pueden mostrar la elongacin de la apsis estiloides.
De todas formas, los hallazgos radiogrcos no son siempre
consistentes con la clnica del paciente. La TC se realiza de
rutina en la mayora de instituciones con dicho propsito.
El desarrollo de la TC-3D y la introduccin de la CBCT-3D
han hecho posible la mejor descripcin de la anatoma de las
estructuras adyacentes. La TC-3D, adems, es de gran ayuda
para la planicacin de los casos en los que se contemple la
ciruga.
El tratamiento depender de la intensidad de los sntomas.
En caso de dolor leve o moderado, se recomienda tratamiento
con frmacos analgsicos. La reseccin parcial de la apsis
estiloides se menciona como la opcin ms adecuada en la
literatura, en los casos de dolor intenso o refractarios. Dos
abordajes, intraoral y extraoral, han sido descritos. El abordaje extraoral ha sido el ms utilizado clsicamente. Permite
un acceso adecuado a la apsis estiloides y un amplio campo
quirrgico, con lo que conseguimos visualizar y controlar
directamente las estructuras nobles, nervio facial y arteria
cartida externa, relacionadas con dicha apsis. Todo ello
contribuir a disminuir el riesgo de lesin de estas estructuras.
El abordaje intraoral o transfarngeo fue el elegido en el
caso de nuestro paciente. Se recomienda cuando la apsis
estiloides sea palpable intraoralmente4 . Se trata de un abordaje cada vez ms utilizado, tcnicamente ms sencillo, ms
rpido y con el que obtendremos unos mejores resultados
estticos ya que evita las cicatrices antiestticas producidas en
el abordaje externo. Por contra, y en comparacin con el abordaje extraoral, nos ofrece una menor exposicin del campo
quirrgico, lo que nos diculta la identicacin del nervio
facial y de la arteria cartida externa y en consecuencia el
control de posibles complicaciones intraoperatorias como el
sangrado12 . Adems, la comunicacin de los compartimentos
cervicales con el medio oral aumenta el riesgo de infeccin
postquirrgica4 , por lo que se recomienda en estos pacientes tratamiento prolctico con antibitico de amplio espectro
durante el postoperatorio.

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Conclusiones
El sndrome de Eagle es una patologa infrecuente secundaria a
la elongacin de la apsis estiloides y/o a la calcicacin del
ligamento estilo-hioideo. Puede manifestarse mediante una
gran variedad de sntomas inespeccos en la regin orofacial
incluido el dolor, por lo que se engloba dentro del diagnstico
diferencial del dolor orofacial atpico. Una exhaustiva anamnesis y un abordaje multidisciplinario son esenciales para
llegar al correcto diagnstico. La CBCT mostr con suciente
detalle la elongacin de la apsis estiloides y las estructuras
adyacentes en nuestra paciente, lo que nos permiti conrmar
el diagnstico. La 3-D CBT fue de gran ayuda para la planicacin del abordaje intraoral en este caso.

Conicto de intereses
Los autores declaran no tener ningn conicto de intereses.

bibliograf a

1. Raina D, Gothi R, Rajan S. Eagle syndrome. Indian J Radiol


Imaging. 2009;19:1078.

161

2. Oluseisi AD. Traumatic eagle syndrome: Does neck trauma


result in complete ossication in partially ossied stylohyoid
ligament. Int J Otorhinolaryngol. 2006;4:2.
3. Claeys T, Bremerich A, Cesteleyn L, Kovacs B. Importance of
diagnosis in facial pain. Acta Stomatol Belg. 1992;89:239428.
4. Politi M, Toro C, Tenani G. A Rare Cause for Cervical Pain:
Eagles Syndrome. Int J Dent. 2009;2009:781297. Epub 2008
Dec 25.
5. Ahmat S, Lokman U. Three dimensional CT of Eagles
syndrome. Diagn Interv Radiol. 2005;11:2069.
6. Gokce C, Sisman Y, Sipahioglu M. Styloid Process Elongation
or Eagles Syndrome: Is There Any Role for Ectopic
Calcication? Eur J Dent. 2008;2:2248.
7. Ruwanpura PR, Abeygunasekera AM, Tikiri GK. Sudden
unexpected death. probably due to Eagles syndrome: a case
report. Med Sci Law. 2008;48:3503.
8. Renzi G, Mastellone P, Leonardi A, Becelli R, Bonamini M,
Fini G. Basicraniu. malformation with anterior dislocation of
right styloid process causing stylalgia. J Craniofac Surg.
2005;16:41820.
9. Edlich RF, Winters KL, Britt L, Long WB. 3rd. Trigeminal
neuralgia J Long. Term Eff Med Implants. 2006;16:18592.
10. Ishida S, Kimura H. Therapy for atypical facial pain. Nippon
Rinsho. 2009;67:18039.
11. Graff-Radford SB. Regional myofascial pain syndrome and
headache: principles of diagnosis and management. Curr
Pain Headache Rep. 2001;5:37681.
12. Buono U, Mangone GM, Michelotti A, Longo F, Califano L.
Surgical approach to the Stylohyoid Process in Eagles
Syndrome. J Oral Maxillofac Surg. 2005;63:7146.

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