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NOTA CLNICA

Angioleiomioma infratentorial: caso clnico y revisin


de la bibliografa
Juan Delgado-Fernndez, Juan R. Penanes, Cristina V. Torres, Carlos H. Gordillo-Vlez, Rafael Manzanares-Soler,
Rafael G. Sola

Servicio de Neurociruga (J. Delgado- Introduccin. Los angioleiomiomas intracraneales son lesiones muy poco frecuentes. Slo se han descrito 22 casos en la
Fernndez, J.R. Penanes, C.V. Torres,
R.G. Sola); Servicio de Anatoma
bibliografa hasta la actualidad, nicamente tres de ellos de localizacin infratentorial.
Patolgica (C.H. Gordillo-Vlez); Caso clnico. Varn de 43 aos con un angioleiomioma infratentorial descubierto de forma incidental tras la realizacin
Servicio de Neurorradiologa
(R. Manzanares-Soler). Hospital de una tomografa computarizada por hipoacusia. La resonancia magntica mostr una tumoracin de 1,4 cm, descrita
Universitario La Princesa. Madrid, inicialmente como un meningioma, con un realce progresivo tras la administracin de gadolinio, un aumento del coefi-
Espaa.
ciente de difusin aparente y un descenso generalizado de metabolitos en la espectroscopia. La lesin se resec quirr-
Correspondencia: gicamente mediante un abordaje suboccipital con buena evolucin y sin complicaciones postoperatorias. En el estudio
Dr. Juan Delgado Fernndez.
histolgico, la lesin presentaba un abundante componente vascular, y en la tincin inmunohistoqumica era positiva
Servicio de Neurociruga. Hospital
Universitario La Princesa. Diego para actina y caldesmona. Dos aos despus de la ciruga, el paciente no presentaba recurrencia en la resonancia mag-
de Len, 32. E-28006 Madrid. ntica de control.
Fax: Conclusin. El diagnstico de los angioleiomiomas puede ser complejo, pero algunas de sus caractersticas radiolgicas
+34 914 013 582.
pueden facilitarlo. Los angioleiomiomas son tumores benignos asociados con un resultado funcional favorable tras su
E-mail: reseccin completa, que en nuestro caso no present un alto riesgo de sangrado.
juan.delgado.fdez@gmail.com
Palabras clave. Angioleiomioma. Coeficiente de difusin aparente. Espectroscopia. Infratentorial. Realce progresivo. Tumor
Aceptado tras revisin externa: intracraneal.
19.10.15.

Cmo citar este artculo:


Delgado-Fernndez J, Penanes JR,
Torres CV, Gordillo-Vlez CH,
Manzanares-Soler R, Sola RG. Introduccin Caso clnico
Angioleiomioma infratentorial: caso
clnico y revisin de la bibliografa.
Rev Neurol 2016; 62: 68-74. Los angioleiomiomas son tumores benignos de mus- Varn de 43 aos con una historia de seis meses de
culatura lisa con un importante componente vascu- prdida de audicin por el odo derecho. En la to-
English version available
at www.neurologia.com
lar. Generalmente suelen aparecer como lesiones de mografa computarizada se observ una lesin in-
las partes blandas en mujeres de mediana edad en- cidental de aspecto hiperdenso que realzaba tras la
2016 Revista de Neurologa tre la tercera y la quinta dcadas, frecuentemente administracin de contraste sin presencia de ede-
en el tejido subcutneo de las extremidades inferio- ma asociado. La resonancia magntica mostr una
res [1-3]. Los angioleiomiomas tambin se pueden tumoracin infratentorial isodensa de 14,7 13,5
encontrar en rganos parenquimatosos en relacin 14,4 mm con una amplia implantacin dural, hiper-
con grandes vasos [2,4]. Sin embargo, las lesiones densa en las secuencias T2, en relacin con el seno
primarias de msculo liso en el sistema nervioso transverso derecho sin signos de invasin o trom-
central son muy infrecuentes, y slo se han descrito bosis. Tras la administracin de contraste, present
22 casos, la mayora de ellos en relacin con la du- un realce progresivo y homogneo en las secuen-
ramadre. Actualmente, slo se han descrito tres ca- cias tardas. No se observ cola dural tras la admi-
sos de angioleiomioma de localizacin infratento- nistracin de gadolinio, ni tampoco se observ ede-
rial [5-7], tres en relacin con la duramadre del se ma o efecto de masa producido por la lesin. En el
no cavernoso [4,8,9], dos en la silla turca [7,10], tres estudio del coeficiente de difusin aparente se des-
en el conducto auditivo interno [11-13], dos en el cribi un aumento de ste con respecto al tejido
dploe seo craneal [7,14], uno en la leptomeninge normal, y una disminucin generalizada de meta-
parietal [15] y temporal [16], tres en la hoz cerebral bolitos en las secuencias del estudio de espectros-
[5,17,18], uno en la fosa media [19], uno invadiendo copia (Fig. 1). El tumor fue descrito inicialmente
la silla turca y el seno cavernoso [16], y dos casos como un meningioma, y se realiz un seguimiento
multicntricos [20,21]. de la lesin mediante pruebas de imagen durante

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Angioleiomioma infratentorial

tres aos, tras lo que se objetiv un crecimiento


lento (1,1 mm/ao) del tumor, por lo que se propu- Figura 1. a, b) Resonancia magntica, imgenes axial y sagital preoperatoria en T1 con contraste, que
muestra una lesin bien definida adherida al seno transverso; c) Imagen preoperatoria potenciada en T2
so el tratamiento quirrgico.
FLAIR; d) Imagen postoperatoria potenciada en T1 con contraste; e, f) Estudio espectroscpico de reso-
Se realiz una craneotoma suboccipital parame- nancia magntica que muestra una disminucin generalizada de metabolitos.
diana y se localiz una masa de 1,5 cm bien vascula-
rizada, sugestiva de meningioma, implantada en la
cara inferior del tentorio. Se obtuvieron cuatro frag- a c
mentos, el mayor de 1 1 cm, de una lesin blanda,
lisa y marroncea. sta presentaba una buena vas-
cularizacin, sin que mostrara un sangrado impor-
tante y con un buen plano de diseccin. La evolucin
postoperatoria fue favorable, sin presentar compli-
caciones, y la tomografa computarizada demostr d
una reseccin completa sin otros hallazgos. En el se-
guimiento a los dos aos no se observaron signos de
recurrencia en la resonancia magntica (Fig. 1).
En el estudio microscpico, el tumor estaba com-
puesto principalmente por vasos sanguneos de di-
ferentes tamaos, dilatados y congestivos, rodeados b e
de una pared gruesa de clulas fusiformes sin atipia
nuclear o necrosis y sin presencia de mitosis. Las c-
lulas fusiformes se disponan en un patrn irregular
con abundante citoplasma eosinfilo (Fig. 2). En el
f
estudio inmunohistoqumico, estas clulas eran po-
sitivas para marcadores musculares, como actina y
caldesmona (Fig. 3). De acuerdo con estos hallazgos,
se diagnostic un angioleiomioma de tipo slido
(grado I de la Organizacin Mundial de la Salud).

Discusin
El angioleiomioma es un tumor benigno compuesto
por msculo liso y endotelio en el que el componen- Figura 2. Estudio histolgico en el que se observa un tumor compuesto
te predominante es el abundante nmero de canales por canales vasculares de diferentes tamaos, dilatados y congestivos.
vasculares. Se encuentra ms frecuentemente en las Los vasos estn rodeados por una pared en la que se muestran nume-
rosas clulas fusiformes sin atipia.
extremidades inferiores como un ndulo doloroso y
solitario en el tejido subcutneo [1,2]. Los angioleio-
miomas intracraneales son muy infrecuentes; Lach
et al, en 1994, fueron los primeros en describir un
caso [15]. Desde ese momento, se han descrito 22
casos. Cabe destacar que, frente a los angioleiomio-
mas subcutneos, los intracraneales son ms fre-
cuentes en los varones [1,7,9,16,17]. De todos los
casos descritos, siete fueron en mujeres, con una re-
lacin mujer/varn de 2 a 1 y una edad media de
44,3 16,9 aos. Los sntomas dependen de la loca-
lizacin y el tamao (Tabla I).
Los angioleiomiomas son benignos, de crecimien-
to lento y sin recurrencia o transformacin malig-
na. Colnat-Coulbois et al publicaron un caso con
seis aos de seguimiento tras ciruga sin recurren-
cia, que es el ms largo descrito en la bibliografa
[8], aunque nunca se ha descrito la reaparicin de la

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J. Delgado-Fernndez, et al

nancia magntica, pero tambin se han descrito


Figura 3. Estudio inmunohistoqumico que muestra clulas fusiformes que expresan marcadores muscu- como hipointensos en algunos casos. En secuencias
lares (caldesmona y actina).
potenciadas en T2, generalmente son hiperintensos
con un patrn irregular y que presenta un realce
homogneo tras la administracin de gadolinio.
Sun et al describen un realce en llama tras la admi-
nistracin del contraste que aparece desde la base
de implantacin del tumor [7]. Colnat-Coulbois et
al ya haban descrito previamente este fenmeno
como un realce progresivo retardado [8]. En nues-
tro caso, tambin pudimos observar este realce
progresivo que podra ayudar al diagnstico del an-
gioleiomioma, y que ya haba sido mencionado pre-
viamente por Teranishi et al [9], pero no se ha enfa-
tizado previamente en la bibliografa.
La cola dural tambin se ha descrito en otros ca-
sos previamente, lo que podra dificultar el diagns-
tico. En cuatro casos, la cola dural favoreci que se
interpretara como un meningioma [13,16,17,19]. En
estos casos, pensamos que el realce progresivo po-
lesin tras la ciruga. Sun et al sugieren que los an- dra ayudar a su diagnstico diferencial (Tabla II).
gioleiomiomas parecen originarse de la duramadre En nuestro caso, el angioleiomioma presentaba
cerca de grandes lechos venosos, como los senos un aumento del coeficiente de difusin aparente, lo
cerebrales o estructuras diploicas [7], lo que coin que ya haba sido descrito por Zhou et al como una
cide con nuestro caso, al estar en relacin con el hipointensidad en las imgenes potenciadas en di-
seno transverso. Nuestro caso es el cuarto observa- fusin [19]. Tambin hemos observado una dismi-
do en el espacio infratentorial [5-7], pero tambin nucin generalizada en el estudio de espectrosco-
se han descrito en relacin con otras estructuras, pia, que, para nuestro conocimiento, es la primera
como la hoz cerebral [5,17,18]. Otras localizaciones descripcin de este parmetro analizado en un an-
menos frecuentes son el hueso craneal [7,14] o el gioleiomioma. Lescher et al, por su parte, descri-
conducto auditivo interno [11-13]. En dos casos se bieron que las curvas de seal-tiempo mostraban
han descrito lesiones mltiples. Ravikumar et al una prolongacin de la disminucin de la seal tras
publicaron dos lesiones, una con un gran compo- la administracin de contraste, que posteriormente
nente qustico en la cabeza del caudado y otra sli- mostraba un incremento de seal lentificado. Este
da en el globo plido izquierdo [20]. Shinde et al, efecto podra explicar el realce progresivo retarda-
por su parte, describieron otro angioleiomioma mul- do, que permitira diferenciar los angioleiomiomas
ticntrico en el putamen derecho, hipocampo iz- de los meningiomas [18].
quierdo, y con afectacin bilateral de los nervios De acuerdo con la clasificacin de 2002 de la Or-
pticos e infiltracin menngea [21]. ganizacin Mundial de la Salud, los angioleiomio-
Los angioleiomiomas presentan un reto a la hora mas se han reconocido como una entidad tumoral
del diagnstico, incluyendo entre las diferentes po- independiente. Su morfologa tpica consiste en abun-
sibilidades los tumores extraaxiales captadores de dantes canales vasculares ensanchados con una pa-
contraste, como los meningiomas, los hemangio- red engrosada entremezclados con clulas fusifor-
mas, los schwanomas y los pericitomas [7]. En la mes y bandas de colgeno en ausencia de elastina.
tomografa computarizada, los angioleiomiomas sue- En nuestro caso, se objetiv la presencia de canales
len describirse frecuentemente como lesiones hi- dilatados y congestivos rodeados por clulas elonga-
perdensas con realce homogneo tras la adminis- das y fusiformes positivas para actina de msculo
tracin de contraste. En tres casos se han descrito liso. No se observaron signos de mitosis, atipia o ne-
como hipodensos [14,15,21]: dos de ellos eran in- crosis. En algunos casos [1,8,16,19] se ha descrito la
traaxiales y el otro se encontraba en el dploe seo. presencia de tejido adiposo como un componente
El edema no suele ser de gran importancia, excepto del angioleiomioma. Tambin Colnat-Coulbois et al
en el caso descrito por Li et al [16]. En nuestra revi- describieron la presencia de hemorragias, hialiniza-
sin, los angioleiomiomas son tpicamente isoin- cin o calcificaciones [8], signos que no estaban pre-
tensos en secuencias potenciadas en T1 en la reso- sentes en la muestra analizada.

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Angioleiomioma infratentorial

Tabla I. Caractersticas clnicas de pacientes con angioleiomiomas en la bibliografa.

Edad (aos)
Sntomas (duracin) Localizacin (tamao) Ciruga Seguimiento
/ Sexo

Alteracin de la marcha Leptomeninge derecha del Abordaje no


Lach et al [15] 47 / M 4 aos, NR
con desviacin derecha (14 meses) lbulo parietal (2 2 2,7 cm) especificado, RC

Cefalea, diplopa, crisis, Cabeza derecha del caudado, Derecha: craneotoma 20 meses, NR; lesin
Ravikumar et al [20] 12 / F
hemidistona izquierda (2 meses) globo plido izquierdo (ND) frontal, RC izquierda quiescente

Kohan et al [12] ND Prdida auditiva, acfenos (ND) Conducto auditivo interno (ND) Retrosigmoideo, RC en bloque ND

Cefalea, diplopa horizontal (2 aos); Seno cavernoso derecho Frontotemporal,


Figueiredo et al [4] 52 / M ND
dficit visual, parestesia facial (6 meses) (6 6 5 cm) RC en fragmento

Karagama et al [11] 47 / F Prdida auditiva (12 meses) Conducto auditivo interno (1 cm) Translaberntico, RC 1 ao, NR

Colnat-Coulbois et al [8] 50 / M Cefalea (8 aos) y diplopa Seno cavernoso izquierdo (ND) Frontotemporal intradural, RC 6 aos, NR

Vijayasaradhi et al [14] 10 / F Cefalea (4 meses) Frontal espacio intradiploico (4 3 cm) Supraorbital, RC ND

Cefalea, visin borrosa, mareo, Hemisferio cerebeloso izquierdo Suboccipital,


Gasco et al [6] 43 / M NR
alteracin de la marcha (4,4 3,9 3,9 cm) RC en tres fragmentos

Chongxiao et al [17] 50 / M Cefalea, crisis (6 meses) Hoz cerebral (4 3 3 cm) Parasagital bilateral, RC 18 meses, NR

Pepper et al [13] 13 / F Prdida auditiva, cefalea (1 ao) Conducto auditivo interno (0,7 cm) Transtemporal, RC 6 meses, NR

Xu et al [10] 53 / M Cefalea (3 meses), dficit visual (1 mes) Silla turca (< 1 cm) Transesfenoidal, RC ND

Cefalea, crisis, Putamen derecho (2 cm), hipocampo


Shinde et al [21] 60 / M Biopsia Fallecimiento
irritabilidad (2 meses) izquierdo, nervios pticos bilaterales

Hemisferio cerebeloso
42 / M Cefalea (8 aos) Suboccipital, RC 1 aos y 11 meses, NR
derecho (0,8-1 cm)
Conner et al [5]
36 / M Cefalea (8 aos) Hoz cerebral (2,5 cm) Interhemisfrico, RP 2 aos y 2 meses, NR

Zhou et al [19] 62 / M Crisis Fosa media (3,5 3,5 3,7 cm) ND 7 meses, NR

Amenorrea primaria (9 aos), Seno cavernoso y silla Frontotemporo-


23 / F 3 meses, NR
dficit visual (8 aos) turca (5,5 5,5 7 cm) cigomtico, RP
Li et al [16]
Amnesia, alteracin de Lbulo temporal
62 / M Temporoparietal, RC ND
la conciencia (2 meses) (2,5 3,5 2,5 cm)

Teranishi et al [9] 52 / F Dolor ocular derecho (6 meses) Seno cavernoso (2,3 cm) Extradural temporopolar, RC ND

51 / F Dficit visual (2 meses) Silla turca (3 2,5 2,5 cm) Transesfenoidal, RC Fallecimiento

Debilidad de los Infratentorial


49 / M Suboccipital, RC 1 ao, NR
Sun et al [7] miembros inferiores (1 ao) (4,2 4,6 5,7 cm)

Dploe temporal izquierdo


77 / M Cefalea (5 meses) Parietotemporal, RC 1 ao, NR
(1,6 3,1 3,9 cm)

Lescher et al [18] 40 / M Crisis (2 aos), cefalea Hoz cerebral (ND) ND, RC ND

Presente estudio 43 / M Prdida auditiva (6 meses) Infratentorial (1,4 1,3 1,4 cm) Suboccipital, RC, en fragmentos 2 aos, NR

F: femenino; M: masculino; ND: no disponible; NR: sin recurrencia; RC: reseccin completa; RP: reseccin parcial.

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J. Delgado-Fernndez, et al

Tabla II. Caractersticas radiolgicas de los angioleiomiomas descritos en la bibliografa.

Resonancia magntica
Tomografa Relacin con Realce progresivo
computarizada la duramadre retardado
T1 T2 Gadolinio

Lach et al [25] Hipod, edema escaso, RHom ND ND ND Sin base de implantacin ND

Derecho: hipod, RHom de


Ravikumar et al [20] la pared del ndulo, qustico, ND ND ND Sin base de implantacin ND
sin edema. Izquierdo: hiperd

Kohan et al [12] ND ND ND ND ND ND

Figueiredo et al [4] Hiperd, sin edema, RHom Iso Hiper RHom ND ND

Karagama et al [11] ND Iso Hiper RHom ND ND

Colnat-Coulbois et al [8] ND Hipo Hiper RHom ND Realce progresivo

Vijayasaradhi et al [14] Hipod, sin realce con contraste ND ND ND ND ND

Gasco et al [6] Hiperd, sin edema, RHom Iso Hiper RHom Implante dural ancho ND

Chongxiao et al [17] Hiperd, sin edema, RHom Hipo Hiper RHom Cola dural ND

Pepper et al [13] Expansin de la ACI derecha Iso Iso RHom Cola dural ND

Xu et al [10] ND Hipo RHet hiper ND ND ND

Shinde et al [21] ND Iso-hipo Hiper RHom Realce dural bilateral ND

ND ND Hiper RHet ND ND
Conner et al [5]
Hiperd, sin edema, RHom ND ND ND ND ND

Zhou et al [19] ND Hipo RHet hiper RHet Cola dural ND

Hiperd Hipo Hiper RHet ND ND


Li et al [16]
Hiperd, edema Iso Iso RHet Cola dural ND

Teranishi et al [9] Tumor nodular Iso-hipo Hiper RHet ND Realce progresivo

ND Iso Hiper RHet ND Realce progresivo

Sun et al [7] ND Hipo Hiper RHet ND Realce progresivo

ND Iso Hiper RHom Sin cola dural ND

Lescher et al [18] ND Iso Hiper RHom Cola dural Realce progresivo

Sin cola dural,


Presente estudio Hiperd, sin edema, RHom Iso Hiper RHet Realce progresivo
amplio contacto dural

ACI: arteria cartida interna; hiper: hiperintenso; hiperd: hiperdenso; hipo: hipointenso; hipod: hipodenso; iso: isonintenso; ND: no disponible; RHet:
realce heterogneo; RHom: realce homogneo.

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Angioleiomioma infratentorial

Los angioleiomiomas parecen lesiones benignas A clinicopathologic reappraisal of 562 cases. Cancer 1984;
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han descrito casos de recurrencia tras su reseccin a clinicopathologic and immunohistochemical reappraisal
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ceptuando dos de los casos publicados en la biblio- Hum Pathol 2007; 38: 645-51.
3. Ramesh P, Annapureddy SR, Khan F, Sutaria PD.
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gran tamao que present una complicacin muy Angioleiomyoma of the cavernous sinus: case report.
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ruptura de un pseudoaneurisma de la cartida in- 5. Conner TM, Waziri A, Kleinschmidt-Demasters BK.
Angioleiomyomas of the dura: rare entities that lack KRIT1
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completa, aunque en algunos casos [4,5,16] se reali- Neurosurgery 2008; 62: e257-8.
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Infratentorial angioleiomyoma: case report and review of the literature

Introduction. Intracranial angioleiomyomas are extremely rare lesions. Only 22 intracranial angioleiomyomas have been
described in the literature and only three were infratentorial.

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J. Delgado-Fernndez, et al

Case report. We report a case of an infratentorial angioleiomyoma in a 43 year-old-man, who underwent a brain computer
tomography because of hipoacusia. The MRI showed a 1.4 cm tumor, initially described as a meningioma, with progressive
enhancement after gadolinium injection, an augmented apparent diffusion coefficient and a generalized metabolite
decreased in the spectroscopy. The lesion was surgically removed through a suboccipital approach with a good evolution
and without postoperative complications. In the inmunohistological study, the lesion was mainly composed of multiple
vessels and the immunohistochemistry was positive for actina and caldesmon. Two years after surgery, no recurrence has
been found in the MRI.
Conclusion. Angioleiomyomas diagnostic may be complex, but some radiological features could help in the differential
diagnostic. Angioleiomyomas are benign tumors associated with favorable outcomes after total resection, that in our
case, did not show a significant bleeding risk.
Key words. Angioleiomyoma. Apparent diffusion coefficient. Infratentorial. Progressive enhancement. Intracranial tumor.
Spectroscopy.

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