THRAPEUTIQUE

Traitement psychochirurgical des TOC malins : propos de trois cas

M. POLOSAN (1), B. MILLET (2), T. BOUGEROL (1), J.-P. OLI (3), B. DEVAUX (3)

Rsum. Le traitement chirurgical des maladies psychiatriques est indiqu chez les patients prsentant des troubles affectifs et anxieux graves, des troubles obsessionnels-compulsifs svres, voluant depuis au moins 5 ans, invalidants et rsistants aux thrapeutiques classiques. Diffrentes techniques chirurgicales sont actuellement utilises : la capsulotomie, la cingulotomie, la tractotomie subcaude et la leucotomie limbique ; ces interventions sont ralises soit par thermocoagulation, soit par radiochirurgie. Nous rapportons 3 cas de TOC malin qui ont bnfici dun traitement psychochirurgical par des techniques diffrentes, avec une efficacit partielle pour deux dentre eux et labsence de changement dans le dernier cas. Les effets secondaires postopratoires ont t transitoires, ayant rgress dans les quelques mois qui ont suivi lintervention. Nanmoins ils ont t plus marqus en cas de tractotomie subcaude quen cas de cingulotomie. On na pas relev de changement ngatif des traits de personnalit, ni de troubles cognitifs significatifs. Des tudes supplmentaires sont requises pour dterminer le site et la taille des lsions dans le traitement neurochirurgical du TOC. Lvaluation clinique de ces patients doit tre soigneusement mene, cela afin dvaluer court et long termes lefficacit de cette approche chirurgicale. De nouvelles techniques de stimulation des ganglions de la base guide par lIRM sont actuellement ltude.
Mots cls : Psychochirurgie ; Rsistance au traitement ; TOC malins.

Psychosurgical treatment of malignant OCD : three case-reports

Summary. Surgery can be proposed for some patients affected by psychiatric diseases such as severe, disabling and refractory affective disorders (depression), OCD and chronic anxiety states. It can be performed after a period of evolution of minimum 5 years and after all other classical treatments

have failed. For the last years, different stereotactic techniques have been used : capsulotomy, cingulotomy, subcaudate tractotomy and limbic leukotomy, performed by radiofrequency thermolesions or radiosurgery ( rays). In the case of OCD, these procedures are supposed to affect some of the neural circuits between the frontal lobes and different structures of the limbic system, considered as central to OCD symptoms. As they cause smaller cerebral lesions than earlier surgical techniques (mostly open surgery techniques), modern stereotactic approaches have less clinical side effects, primarily less deficit in emotional reactivity and motivation. This type of treatment offers some hope to patients seriously disabled by OCD. These surgeries and especially their main side effects are mentioned briefly in this article. The most current indications for psychosurgery are severe OCD and chronic major depressive disorder. The level of stress should be significant and assessed by clinical and social functioning scale scores (for the OCD : Y-BOCS > 25, GAF > 50). Patients affected by demential disorders, sociopathic or paranoiac personality disorder, substance abuse should be excluded as well as patients aged 65 years over and less than 18 years. Several studies evaluating the results of the surgical treatment showed significant improvement in 54 % of cases. and a moderate improvement in 27 % of them. These results seem unchanged a few years later in 56 % of cases. Despite the lack of controlled trials of neurosurgery and several bias in published reports, evidence suggests that the condition of intractable OCD patients may improve after this surgery. Although capsulotomy and cingulotomy are mainly used, the superiority of any of these four surgical techniques has not been established yet. In this article, we reported 3 malignant OCD cases treated by different psychosurgery techniques : 2 of the cases showed a clinical improvement, whereas the third did not benefit from surgery. All of them were suffering of OCD since childhood with a gradual clinical impairment, unless the second patient who presented a severe impairment following an accident causing a ten-day coma. In all three cases social

(1) Service de Psychiatrie Adulte, CHU Grenoble, 38043 Grenoble cedex 9. (2) Service Hospitalo-Universitaire de Psychiatrie Adulte, 35000 Rennes. (3) Centre Hospitalier Sainte-Anne, 7, rue Cabanis, 75674 Paris cedex. Travail reu le 5 novembre 2002 et accept le 4 mars 2003. Tirs part : M. Polosan ( ladresse ci-dessus).
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consequences of OCD were important : negative socio-professional and family-life consequences and depressive complication with suicide risk. All patients remained unresponsive or showed a very transient reaction to the other forms of therapy, including varied pharmacotherapy (potentiation pharmacotherapy strategies included), intensive psychotherapy, behavioural therapy and electro-convulsive therapy. Pre- and post-operative assessment included neurological, radiological, psychometric and neuropsychological examination. The free and informed consent of the patient was always required before surgery, notifying the nature of the procedure, the potential risks and outcome. The first patient benefited of a bilateral anterior cingulotomy by thermocoagulation in stereotactic conditions, followed, four years later, by a second complementary one because of a relapse which occurred a few months after the first intervention. A clinical improvement was noticed over a period of two years, though it was not sufficient according to the patient. The second patient benefited of a stereotactic cingulotomy associated with a limbic leucotomy : it was initially efficient on OCD as well as on thymic symptoms. Nevertheless the positive evolution on OCD is not perceived by the patient and has not been assessed until now by clinical rating scales. Anterior cingulotomy is undergone in the third case, who showed a significant improvement. Despite clomipramine administered secondary to the surgery, a slight relapse of obsessive ideas was noticed six months later. The postoperative side effects were transient and regressive after a few months ; they were observed especially in the case of tractotomy (oedema and transient frontal syndrome). On the whole, morbidity seemed more important with extensive lesions, whereas recurrence rate may be higher with smaller lesions. We did not observe any consequences on personality or on cognitive functions of these patients. No additional deficits were observed after surgery. Further research is needed in order to determine the optimal site and size of the lesions in terms of efficacy and safety. Although psychosurgery is still controversial from an ethical view point, this treatment appears to be an ultimate solution for these severe disabled patients. Psychosurgery is a safe and relatively effective treatment which should be carried out by an expert multidisciplinary team in these disorders ; surgery should be considered as part of an entire treatment program including an appropriate psychiatric rehabilitation part. Research in this field is currently focused on MRI-guided basal ganglia stimulation techniques which would allow to target specific structures in a reversible way.
Key words : Malignant OCD ; Psychosurgery ; Treatment resistance.

tance aux approches thrapeutiques cites est cependant observe dans 20 30 % des cas. Le terme de TOC malin a t suggr pour dcrire des formes rsistantes aux diffrentes thrapies proposes et ayant une volution trs handicapante. Ces cas constituent des indications un traitement neurochirurgical.

RAPPEL HISTORIQUE DE LA PSYCHOCHIRURGIE La doctrine des localisations crbrales la fin du sicle a ouvert la voie de la psychochirurgie. La premire leucotomie prfrontale (E. Moniz, A. Lima) marqua lavnement de la psychochirurgie en 1935. En France les premires interventions furent pratiques lhpital Sainte-Anne Paris (1946), mais le dbut fut progressif, les thrapies par lectronarcose leur tant prfres. Ds le dbut, les adversaires de la psychochirurgie ont soulign labsence de discernement des indications et le manque doutils dvaluation des patients. Les rsultats apparaissaient discutables en raison de labsence damlioration notable, de la proportion non ngligeable dinfections, dhmorragies, voire de dcs per- et postopratoires. partir de 1955, le dveloppement de la psychopharmacologie a entran un dclin des pratiques psychochirurgicales. Un nouvel essor fut cependant constat la fin des annes 1960 grce aux techniques de chirurgie strotaxique. Les oprations portant sur le lobe temporal, les structures limbiques et diencphaliques reurent lindication pour les troubles psychiatriques classiques dpressions, psychoses, TOC etc. et pour les troubles de comportement perversions sexuelles, dlinquance, comportements agressifs, syndrome dhyperactivit chez lenfant. Ces dernires indications ont entran nouveau des ractions hostiles de la part de la socit et de certains scientifiques conduisant un nouveau recul de la psychochirurgie vers la fin des annes 1970, avec une rglementation plus stricte et une interdiction de sa pratique au Japon et en Allemagne (19). La neurochirurgie strotaxique a permis dapporter un reprage prcis des structures cibles et, en corollaire, une diminution des risques opratoires et postopratoires. Grce cette technique, les stratgies psychochirurgicales pratiques initialement par lectrocoagulation (effet thermique du courant lectrique) se sont galement affines de techniques comme limplantation in situ de grains radioactifs rayonnement court (Yttrium 90), qui permet de dfinir parfaitement le volume tissulaire ls. De mme, le gamma-knife, outil dvelopp par Leksell en 1951, permet de dlivrer une dose importante de rayons dans un volume cible rduit et a lavantage de traiter des lsions crbrales slectives sans ouvrir le scalp.
XIXe

INTRODUCTION Mme si la psychiatrie franaise garde une attitude rserve par rapport lentit nosographique du trouble obsessionnel compulsif (TOC), le traitement de cette pathologie est aujourdhui bien codifi : il sappuie sur la chimiothrapie et la psychothrapie cognitivocomportementale. Lassociation de ces 2 approches thrapeutiques apparat tre le traitement de choix (4). Une rsis546

PSYCHOCHIRURGIE ET TOC Dans le TOC plusieurs types dinterventions ont t rapports : des lobotomies, avec 65 % de bons rsultats ;

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des lobotomies prfrontales avec 50 % de gurison et 15 % damlioration ; des sections sous-corticales orbitaires, avec une amlioration dans tous les cas ; des cingulectomies ; des leucotomies unilatrales (25). Mais la valeur de ces rsultats reste relative du fait de la mthodologie discutable des travaux : nombre limit de sujets oprs avec la mme technique, outils dvaluation inexistants ou inadapts, pas de prise en considration de la comorbidit. Aujourdhui lindication de la psychochirurgie doit tre pose de faon rigoureuse par des quipes multidisciplinaires, comprenant psychiatres, neuropsychologues, neurologues et neurochirurgiens. Elle concerne certaines formes de TOC graves, ainsi que certains troubles anxieux graves et des dpressions svres (15). Les indications de cette approche dans les TOC rsistants sont mentionnes dans le tableau I (15). Il faut souligner le fait que lindication chirurgicale est pose en dernier recours, aprs lchec de toutes les autres solutions disponibles (psychothrapiques, chimiothrapiques), avec des critres prcis de svrit et de retentissement psychosocial invalidant. Malgr lutilisation consacre de lchelle de Yale-Brown (YBOCS) pour lvaluation de la svrit des obsessions et des compulsions, il existe des cas o cette chelle sous-estime la svrit clinique, notamment ceux qui prsentent des obsessions pures, qui peuvent savrer handicapantes et rsistantes aux traitements. Lindice de svrit ne doit pas se rsumer uniquement au score YBOCS, mais doit comprendre galement lvaluation des consquences sur la vie du sujet par des chelles dadaptation sociale et de qualit de vie.
TABLEAU I. Indications de psychochirurgie dans le TOC (daprs P. Mindus, 1994). Critres diagnostiques du TOC existant depuis au moins 5 ans Souffrance significative atteste par des scores cliniques et de fonctionnement social (Y-BOCS > 25 ; GAF < 50) Les traitements utiliss habituellement seuls ou en association (dont la clomipramine) pendant au moins 5 ans sont rests sans effet ou bien ont t interrompus pour des effets indsirables ou intolrables Dans le cas dun trouble comorbide associ, celui-ci doit avoir t trait de faon approprie (trouble de lhumeur, dpressif ou bipolaire, par exemple) Le pronostic du trouble doit tre considr comme mauvais
Y-BOCS : Yale Obsessive Compulsive Scale ; GAF : Global Assessment Functioning (axe du DSM IV).

TABLEAU II. Contre-indications la psychochirurgie dans le TOC (daprs P. Mindus, 1994). ge infrieur 18 ans et suprieur 65 ans Syndrome organique, trouble dlirant, abus dalcool ou de drogue (axe I du DSM) ; troubles somatoformes, selon certains auteurs Personnalit pathologique du groupe A (notamment personnalit de type paranoaque) ou du groupe B (notamment personnalit antisociale) Pathologies somatiques crbrales de laxe III du DSM (atrophie ou tumeur crbrale)

Le consentement du patient et son accord pour lvaluation propratoire et la rhabilitation postopratoire doivent tre obtenus. Les contre-indications de la neurochirurgie sont rappeles dans le tableau II. La pseudo-rsistance entrane par une compliance mdiocre aux traitements proposs (8), est rechercher activement car elle ne constitue pas une indication chirurgicale. De mme, une importance particulire doit tre accorde au dpistage et au traitement des ventuels troubles comorbides au TOC (8, 9).

Quatre types de procdures chirurgicales strotaxiques sont utiliss. Leur but est dinterrompre certaines connexions des lobes frontaux avec le systme limbique. 1) La capsulotomie antrieure : Talairach et al. ont t les premiers rapporter des rsultats satisfaisants des lsions slectives au niveau du bras antrieur de la capsule interne dans les troubles anxieux (26). ce jour, on utilise 2 procdures de capsulotomie antrieure : la thermocapsulotomie et la technique radiochirurgicale (gamma-capsulotomie). La thermocapsulotomie est ralise sous anesthsie locale et lgre sdation du patient. Les thermolsions sont ralises par des lectrodes implantes, selon la technique strotaxique, dans la rgion cible le bras antrieur de la capsule interne repre au scanner ou, mieux, lIRM. Lefficacit de la thermocapsulotomie est corrle au site et au volume de la lsion (17). Durant lintervention le patient ne ressent aucune sensation subjective ; la premire semaine postopratoire peut tre marque par une sensation de fatigue. De plus, une psychasthnie et une lgre aboulie peuvent persister pendant 2 3 mois. Cet effet apparat de faon transitoire et semble corrl la taille de ldme prilsionnel (16). La gamma-capsulotomie est une technique qui utilise le croisement de plusieurs rayons mis par des sources de cobalt disposes dans une unit strotaxique (le gamma-knife). Leffet de chaque rayon isol est ngligeable, mais la convergence de plusieurs rayons de ce type induit une radioncrose. On na pas rapport de cas de noplasie secondaire radio-induite ; nanmoins, on peut constater aprs lintervention une asthnie chronique, une apathie ou alors une dsinhibition, ces effets tant plus marqus lors dune irradiation plus importante. Labsence dimplantation permettant une diminution des effets secondaires reprsente, en consquence, lintrt principal de cette technique. 2) La cingulotomie est, avec la capsulotomie, une des techniques chirurgicales les plus utilises dans le traitement des TOC rfractaires. Dveloppe par Ballantine et al. (2), elle vise interrompre des connexions au sein du systme limbique (fibres supracalleuses antrieures du cingulum). Sous anesthsie locale, des lectrodes sont disposes par strotaxie au niveau de la partie antrieure du cingulum et chauffes par radiofrquence. Lvaluation de lefficacit de lintervention 6 mois permet de
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dcider dune ventuelle reprise, afin dagrandir les lsions. Une technique de chirurgie strotaxique guide par lIRM a t rcemment dveloppe. Elle a lavantage dun reprage plus fin (figure 1).

sont ralises par des lectrodes chauffes par radiofrquence. Des effets indsirables peuvent tre constats en postopratoire (cphales, confusion).

REVUE DE LA LITTRATURE RSULTATS Plusieurs tudes retrouvent une efficacit certaine de la psychochirurgie dans le TOC (tableau III) avec, en moyenne, une amlioration clinique importante dans 54 % des cas et une amlioration modre dans 27 % des cas ; 56 % des patients prsentent une amlioration qui persiste 6 10 ans aprs lintervention (7).
TABLEAU III. Rsultats de diverses tudes (daprs E.G. Hantouche, 1995). Auteur Technique Nombre de patients 110 Rsultats 81 % au moins amliors 40 % rmission complte 70 % rduction significative des symptmes obsessionnels/ anxieux 56 % amlioration (25 % rmission complte) 1/3 amlioration 1/3 retour de la sensibilit aux antidpresseurs

Tippin et Henn, Leucotomie 1982 modifie (6 tudes) Fodstad, 1982 Capsulotomie Mindus, 1986 antrieure Modell, 1989 bilatrale

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Ballantine, 1987

Cingulotomie

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Martuza, 1991 Cingulotomie strotaxique

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Lvaluation des taux de succs des procdures utilises comprend des biais mthodologiques (valuation rtrospective peu robuste, volution des critres diagnostiques du TOC, etc.), mais peut fournir une approximation de lefficacit de ces interventions (tableau IV). Cela rend leur comparaison difficile. Toutefois, il semble que lefficacit de ces diffrentes techniques soit comparable.
FIG. 1. Premire cingulotomie (IRM, section sagittale et frontale). TABLEAU IV. Efficacit des diffrentes interventions (daprs P. Mindus, 1994). % Technique Cingulotomie Capsulotomie Tractotomie subcaude Leucotomie limbique N Rpondeurs 32 116 18 49 56 67 50 61 Non-rpondeurs 16 8 8 8

3) La tractotomie subcaude reprsente la variante strotaxique de la section orbitaire sous-calleuse de Scoville (1948). Les lsions peuvent tre cres par des lectrodes thermiques conventionnelles ou par des sources dirradiation (des btonnets radioactifs dYttrium 90) insres sous la tte du noyau caud, au niveau de la substance inominata. En cas de sinus frontaux larges, la tractotomie devient, techniquement, plus difficilement ralisable, et on prfre faire une capsulotomie. 4) La leucotomie limbique, mise au point par Kelly (12), combine la cingulotomie et la tractotomie subcaude, les lsions du cingulum et celles subcaudes. Les lsions
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Ltude prospective de Kullberg met en vidence de meilleurs rsultats avec la capsulotomie (46 %) quavec

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la cingulotomie (23 %), mais le syndrome transitoire psychorganique postopratoire est constat plus souvent avec la premire technique. La cingulotomie apparat plus efficace quand les lsions stendent aussi au niveau du bras antrieur de la capsule interne (13). Comparant les rsultats de 2 tudes prospectives rcentes concernant respectivement la capsulotomie et la cingulotomie, Mindus et al. retrouvent (16) pour les deux techniques une amlioration clinique similaire dans 44 45 % des cas (les rpondeurs tant dfinis par une amlioration dau moins 35 % lvaluation standardise). Nanmoins, ces donnes ne permettent pas de conclure de faon dfinitive lefficacit et la tolrance de ces interventions.

OBSERVATIONS Nicole, 36 ans, est suivie pour un TOC grave et invalidant. Lhistoire des troubles remonte la fin de ladolescence, mais des traits de personnalit obsessionnelle et phobique sont retrouvs ds lenfance. Elle consulte pour la premire fois en psychiatrie 24 ans. Elle prsente des obsessions idatives centres sur le thme de la mort. Elle critique le caractre absurde de ses penses, mais sa lutte anxieuse est inefficace et elle ne peut sempcher de poser de faon tyrannique et incessante des questions rituelles de rassurance. Elle prsente des ides suicidaires. Aucune insertion professionnelle nest possible, toutes les activits tant limites significativement par ses symptmes. Lhandicap est reconnu par la COTOREP qui lvalue par un taux dinvalidit de 60 %. Les antidpresseurs tricycliques et inhibiteurs slectifs de la recapture de la srotonine ont t utiliss, per os ou en perfusion intraveineuse, sans succs. La potentialisation de ces traitements par association entre eux ou par adjonction de lithium, de la dexfenfluramine ou du 5hydroxy-tryptophane a chou, de mme que lusage de neuroleptiques ou de carpipramine. Des sances dlectroconvulsivothrapie nont pas davantage apport damlioration et ont t interrompues aprs 14 sances, en raison dune aggravation de la confusion sans aucun bnfice sur les obsessions. Deux essais de psychothrapie comportementale 3 ans dintervalle ont galement chou. Le recours la psychochirurgie a t dcid par une quipe pluridisciplinaire, compose de psychiatres experts et de neurochirurgiens. Laccord de la patiente et de sa famille pour cette intervention a t obtenu aprs une information dtaille. En propratoire, des examens psychomtriques mettaient en vidence une composante dpressive et une dimension de retrait affectif, un trouble du contact plus marqu par rapport au dbut de la prise en charge. Une angiographie et une IRM strotaxique ont permis le reprage des zones cibles en vue dune cingulotomie antrieure bilatrale strotaxique. Au cours de lintervention, les thermocoagulations ont t ralises sur toute la hauteur du gyrus cingulaire, de la projection du sillon sus-calleux jusqu celle du sillon callosomarginal de faon

interrompre au maximum les affrences et effrences du gyrus cingulaire antrieur. Deux lsions contigus droite comme gauche, ont t ralises de faon symtrique. Lintervention fut bien tolre et les suites opratoires simples. Le bilan paraclinique (IRM, EEG) postopratoire est sans particularit. Lvolution postopratoire a permis de noter une diminution de la lutte anxieuse et un contrle plus actif sur les obsessions (item 5 de la YBOCS), une ouverture plus importante sur le monde extrieur, une euthymie. En revanche, la patiente ne note pas damlioration subjective significative. Une valuation psychomtrique postchirurgie (J + 21) comprenant diffrents tests (test de Binois et Pichot, WAIS, Wechsler, Benton, figure de Rey, ainsi que MMPI, Rorschach et TAT) ne montre pas de diffrence par rapport ltat antrieur, tant sur le plan cognitif que sur le plan de la personnalit. Des cotations successives sur lchelle Y- BOCS montrent labsence dun rel progrs. Quelques mois aprs lintervention la patiente est nouveau trs invalide, malgr le traitement par une association dantidpresseurs (un tricyclique et un IRS). On ne note aucune squelle psychologique, neurologique ou mnsique de son intervention. Le TOC limitant lautonomie, ainsi que la recrudescence dides suicidaires ont justifi lindication dun geste opratoire complmentaire. Le complment de cingulotomie bilatrale est ralis 4 ans aprs la premire intervention dans les mmes conditions strotaxiques. Il est envisag de raliser des thermolsions couvrant toute la partie antrieure du gyrus cingulaire jusquau genou du corps calleux. Comme prcdemment, les lsions tages intressent toute la hauteur du gyrus cingulaire jusquau sillon callosomarginal. nouveau, les suites opratoires sont simples ; on constate une amlioration clinique de la dimension anxieuse, les obsessions paraissant moins envahissantes. LIRM de contrle confirme le positionnement prvu des thermolsions. distance de cette deuxime intervention, lamlioration clinique va persister, certaines activits tant devenues partiellement possibles. lexamen cognitif on relve une lgre amlioration des capacits intellectuelles, sur le plan verbal et du raisonnement abstrait, alors que sur le plan mnsique les preuves de rtention et de structuration perceptives montrent un certain flchissement. Le MMPI met par ailleurs en vidence une composante dpressive de second plan. Nanmoins, 2 ans plus tard, la patiente est encore gne. Les conduites dvitement des situations anxiognes entravent de manire significative sa vie sociale et la souffrance psychologique majeure qui en dcoule incite discuter de lintrt dune opration supplmentaire. milie, 46 ans, souffre dun trouble obsessionnel compulsif svre, voluant depuis lenfance, avec de nombreux rituels de vrification. Dans ses antcdents, lge de 35 ans, elle est victime dun accident de la voie publique, responsable dun coma dune dizaine de jours. On observe alors une aggravation des TOC qui parasitent toute activit et imposent sa mise en invalidit (catgorie II), marquant la fin de son insertion professionnelle.
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La prise en charge psychiatrique dbute lge de 33 ans, motive par lexistence dune lutte anxieuse importante avec puisement. Les diverses stratgies thrapeutiques utilises ne russissent pas contrler les obsessions, ni les compulsions. Les essais mdicamenteux, comprenant divers antidpresseurs tricycliques, IRS ou IMAO pendant des dures suffisantes, dau moins 3 mois, et des posologies adaptes namnent aucune amlioration significative et durable de la smiologie. Les tentatives de thrapie cognitivocomportementale chouent galement. On note progressivement une dtrioration de son tat psychiatrique, avec mergence dides suicidaires et dpression, une accentuation de lagressivit et de limpulsivit. La svrit du TOC et le handicap fonctionnel qui en dcoulent conduisent discuter une intervention chirurgicale chez cette patiente. Le bilan dvaluation psychomtrique et des fonctions cognitives ralis en propratoire souligne une grande instabilit motionnelle ainsi que des troubles du caractre et du comportement sous-tendus par une impulsivit et une hostilit envers autrui, une efficience intellectuelle, verbale et logico-abstraite suprieure la moyenne. Un geste chirurgical associant cingulotomie et tractotomie subcaude est propos ; le consentement de la patiente est obtenu aprs information sur les risques et les bnfices escompts de lintervention. Des thermocoagulations bilatrales, cingulaires antrieures et frontolimbiques sous-caudes sont effectues aprs reprage IRM et angiographique bihmisphrique ralis en conditions strotaxiques. Les thermocoagulations cingulaires sont situes, de chaque ct, au niveau du tiers moyen du gyrus cingulaire antrieur et la jonction du tiers moyen et du tiers antrieur. Les cibles limbiques correspondent la substance blanche pr et sous-caude, dont la thermocoagulation de chaque ct interrompt les connexions fronto-orbito-limbiques. Les suites opratoires sont marques par le retentissement clinique de cet dme : une discrte confusion mentale ainsi quun syndrome frontal avec lgre apathie, indiffrence, incontinence urinaire intermittente et, lexamen, grasping bilatral et rflexe pollicomentonnier. LIRM de contrle met en vidence les lsions cingulaires et frontobasales attendues, sans complication hmorragique, mais avec une importante raction dmateuse prilsionnelle. Le syndrome frontal commence rgresser lors du premier mois postopratoire puis disparat trois mois. Les troubles sphinctriens sont les derniers signes sestomper. En revanche, la nette amlioration de lhumeur constate un mois aprs lintervention est moins marque J + 3 mois. On repre une inefficacit subjective de lopration sur le TOC ; les tests psychomtriques montrent, dailleurs, labsence damlioration significative des lments obsessionnels. Une nouvelle IRM de contrle indique une rgression de ldme crbral autour des thermolsions, de volume suffisant par rapport ce qui est habituellement prconis.
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Aurlien, 51 ans, prsente un TOC depuis 16 ans environ. Linterrogatoire retrouve des arguments en faveur de traits de personnalit obsessionnelle depuis lenfance, des rituels divers de vrification considrs comme non invalidants jusqu lge de 35 ans. Ses symptmes les plus intenses correspondent au dcomptage systmatique avec hirarchisation de toutes ses activits quotidiennes. Toute action qui interfre avec ces rituels loblige reprendre zro toutes ses remmorations. Le sujet a conscience du caractre pathologique de ses conduites mais ne peut les abandonner. Il devient un vritable tyran domestique lorsquil est contr dans ses rituels. Lisolement est de plus en plus marqu sur le plan relationnel et il dsinvestit toutes les activits antrieures. Les stratgies dvitement samplifient et aggravent la dtrioration sociale, familiale et professionnelle. Le patient est mis en arrt maladie 43 ans et en invalidit 2 ans aprs. Lvolution crescendo de la symptomatologie, senrichissant de phobies dimpulsion et dides suicidaires, tmoigne de la gravit de la pathologie : liproniazide nest que transitoirement efficace, malgr ladjonction synergique des sels de Li pendant 3 mois ; la clomipramine (300 mg/ jour) et les ISRS ont un effet partiel, quils soient prescrits seuls ou en association avec des neuroleptiques classiques ou de nouvelle gnration. Associe la chimiothrapie, une psychothrapie dinspiration psychanalytique permet une amlioration transitoire ; une psychothrapie cognitivocomportementale ne donne que peu de rsultats, de mme quune cure de 16 sances de sismothrapie. Un recours la psychochirurgie est envisag sous forme de cingulotomie antrieure bilatrale strotaxique. Le bilan propratoire, clinique et paraclinique, ne relve aucune anomalie. LIRM crbrale est normale. Lintervention est ralise en 2 temps : le reprage hmisphrique bilatral par artriographie et IRM strotaxique est suivi de la ralisation de thermocoagulations cingulaires bilatrales intressant toute la hauteur du gyrus cingulaire, du sillon sus-calleux jusquau sillon callosomarginal, au niveau des 2/3 antrieurs. Les suites opratoires sont simples, avec absence de signe dficitaire surajout. Le scanner et lIRM postopratoires montrent que les thermolsions correspondent parfaitement au planning opratoire. Lvolution ultrieure, 2 mois 1/2, est marque par une nette amlioration avec une critique par le patient de ses obsessions et de sa maladie. Une chimiothrapie de relais par antidpresseur tricyclique est reprise progressivement comme traitement de fond du TOC. 6 mois postopratoires on note une petite rechute avec recrudescence des obsessions. Certaines dentre elles se sont amliores (le patient pouvant regarder la tlvision, par exemple), mais le handicap quotidien reste assez important. Au plan neurologique, lexamen clinique est normal, en particulier sans squelle de type syndrome frontal. LEEG est normal et une autre IRM de contrle montre les lsions dj connues.

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Traitement psychochirurgical des TOC malins : propos de trois cas

Malgr lamlioration note, la persistance de certains lments obsessionnels entrane un handicap non ngligeable que lintervention na pas permis denrayer et qui a rendu impossible la reprise de son travail. Ceci, rajout la tolrance rduite de lentourage lgard du patient, a conduit le sujet rclamer un autre geste chirurgical, dont la cible reste prciser.

DISCUSSION Certains patients souffrant de formes svres de TOC, rfractaires toutes les stratgies thrapeutiques disponibles, peuvent bnficier en dernier recours dun traitement psychochirurgical, avec une amlioration significative variant entre 25 et 50 % selon les cas rapports (1, 11). De plus, mme si les controverses persistent autour de la corrlation significative entre la taille des lsions ralises et lintensit du TOC, le pronostic postopratoire et lefficacit (21), la rintervention sur les patients nayant pas rpondu initialement rvle 36 % de nouveaux rpondeurs et 36 % de possibles rpondeurs (23). Enfin, cette approche chirurgicale pourrait rtablir une certaine sensibilit aux thrapeutiques antrieurement inefficaces (11). Lamlioration des symptmes obsessionnels-compulsifs est corrle celle des symptmes anxieux et dpressifs (1). Cette efficacit est moindre en cas de comorbidit avec une personnalit de type obsessionnel (10). Les nouvelles procdures chirurgicales strotaxiques permettent de rduire lincidence des complications et des effets secondaires. On na pas relev de dcs avec les techniques chirurgicales actuelles. Outre les risques somatiques infectieux, hmorragiques ou anesthsiques inhrents toute chirurgie, on a constat de rares crises pileptiques moins de 1 % des cas (3) et galement plus ou moins transitoirement un gain pondral, une incontinence vsicale, un tat confusionnel. Il na pas t rencontr de lsion noplasique radio-induite en cas de gamma-capsulotomie. Chez les trois patients prsents, aucune sensation subjective na t rapporte. Les effets indsirables postopratoires, tels que la fatigue ou la diminution de linitiative, semblent en rapport avec ldme prilsionnel. Ils taient nots dans les trois premiers mois et puis ont rgress paralllement ldme. Aucune complication psychiatrique na pu tre observe en dehors de la rsurgence des symptmes obsessionnels. Dans la littrature, les risques psychiatriques rapports comportent le suicide constat toujours chez des sujets ayant eu des ides suicidaires et un syndrome dpressif comorbide svre en propratoire (2, 11) , les changements de personnalit estims 4 % pour les changements notables et 3 % pour ceux dintensit modre (22), et les dysfonctions cognitives postopratoires accentuation de la tendance aux persvrations observe au Wisconsin Card Sorting Test (5) . Des cas de manie transitoire ont aussi t rapports aprs des cingulotomies dans 6 % des cas (11) et des conduites addic-

tives ont t signales dans certains cas de leucotomie frontale ventromdiale (10). Sur le plan de la personnalit, une proportion rduite de patients rapporte un impact positif ou ngatif de lintervention. Lincidence de ces modifications naugmente pas dans le temps (18). Nanmoins, ltendue de la lsion et le risque de survenue de changements de personnalit semblent corrls, au moins chez des sujets vulnrables (6). Les changements positifs de personnalit nots sont reprsents par lamlioration des traits comme lobsessionnalit, lanxit, lanhdonie, la sociabilit, lirritabilit, la dpendance, etc. Lamlioration du degr dobsessionnalit est toujours moins ressentie par le sujet lui-mme que par lentourage (22). Les fonctions cognitives en postopratoire ont fait lobjet de plusieurs tudes. En utilisant des tests psychomtriques diffrents, on na pas mis en vidence daltration des fonctions intellectuelles ou mnsiques en rapport avec la chirurgie actuellement pratique ; au contraire, certains patients tendent amliorer leurs performances aprs lintervention, plusieurs hypothses explicatives ayant t avances (amlioration des capacits de concentration, absence deffets secondaires mdicamenteux, etc). Le risque dapparition des changements postopratoires de type frontal semble en rapport avec ltat de vulnrabilit propratoire (24). Les mcanismes physiopathologiques du TOC ne sont actuellement pas clairs ; on na pas mis en vidence daberration structurale pathognomonique, mais diffrentes structures crbrales (ganglions de la base, systme limbique, lobes frontaux) et certains circuits neuronaux semblent impliqus dans cette pathologie. Lobservation des modifications structurales un certain temps (5-12 mois) aprs une capsulotomie pour TOC malin a permis de rvler une atrophie (rduction de volume) du bras antrieur de la capsule interne, des ttes des noyaux cauds, des thalami suggrant le rle de linterconnexion de toutes ces structures et, probablement, des systmes pallidal et limbique dans les manifestations du TOC (27). Il a t suggr que le circuit frontostriato-pallido-thalamo-frontal, qui comporte dailleurs le bras antrieur de la capsule interne, cible de la capsulotomie, soit impliqu dans la composante obsessive-compulsive du trouble. La composante, moins spcifique, de lanxit serait mdie par le circuit de Papez, incluant le faisceau cingulaire, la cible de la cingulotomie. Lapprofondissement des mcanismes neurophysiologiques du TOC ne pourra faire quavancer les stratgies thrapeutiques de psychochirurgie et les rendre moins empiriques. Dun point de vue thique, la psychochirurgie reste controverse du fait de son caractre trs exprimental, ne sappuyant pas sur des mcanismes clairement identifis. De plus, elle hrite dun pass lourd en interventions plus ou moins justifies, hasardeuses, critiquables. Aujourdhui le geste psychochirurgical, dont le seul objectif est le bnfice du patient, est devenu le fruit dune dcision
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collgiale ; il reprsente le traitement de dernier recours, aprs lchec de toutes les autres alternatives thrapeutiques, avec des critres prcis de handicap et de svrit. Des commissions de contrle ont t mises en place afin de superviser lapplication des recommandations, particulirement en ce qui concerne les indications, le consentement clair du sujet et la prvention des abus.

CONCLUSION La psychochirurgie est un traitement sr et relativement efficace destin aux patients souffrant dun TOC grave, de troubles affectifs ou anxieux majeurs invalidants et rsistants aux autres thrapeutiques disponibles. Les recherches futures devraient sorienter vers les techniques de stimulation des ganglions de la base (noyau subthalamique, noyau accumbens, pallidum et noyau caud) (20), des rsultats encourageants ayant t dj rapports par stimulation haute frquence du noyau subthalamique (14). Ce type de procd semble avoir moins de risque deffets secondaires et prsente lavantage dtre rversible (retrait des lectrodes en cas dchec). Compte tenu des travaux sur les structures crbrales impliques dans le TOC, le terme de psychochirurgie apparat actuellement inappropri, dautant plus quil existe la tendance lassocier aux procdures primitives passes. Le terme adquat pourrait tre intervention directe sur le SNC par induction de lsions (technique irrversible) ou par stimulation profonde (technique rversible). Une approche scientifique de ces nouvelles techniques devrait permettre de mieux prciser les structures en cause dans cette pathologie et situer la place de ces nouvelles techniques dans larsenal thrapeutique disponible pour les TOC graves.

Rfrences
1. BAER L, RAUCH SL, BALLANTINE HT Jr et al. Cingulotomy for intractable obsessive-compulsive disorder. Arch Gen Psychiatry 1995 ; 52 : 384-92. 2. BALLANTINE HT Jr, BOUCKOMS AJ, THOMAS EK et al. Treatment of psychiatric illness by stereotactic cingulotomy. Biol Psychiatry 1987 ; 22 : 807-19. 3. BINGLEY T, PERSON A. EEG studies on patients with chronic obsessive-compulsive neurosis before and after psychosurgery. Electroencephalogr Clin Neurophysiol 1978 ; 44 : 691-6. 4. COTTRAUX J, MOLLARD E, BOUVARD M et al.. Exposure therapy, fluvoxamine or combination treatment in OCD : one-year follow up. Psychiatr Res 1993 ; 49 (1) : 63-75. 5. CUMMING S, HAY P, LEE T et al. Neuropsychological outcome from psychosurgery for OCD. Aust N Z J Psychiatry 1995 ; 29 (2) : 293-8.

6. GUO WY, LINDQUIST C, KIHLSTRMP et al. Radionecrosis created in the internal capsule for psychochirurgie with the gamma knife. Doctoral dissertation, Department of Neuroradiology, Karolionska Institute, Stockholm, 1993. 7. HANTOUCHE EG. Trouble obsessionnel-compulsif. Encycl Med Chir (Paris-France), Psychiatrie, 37-370-A-10, 1995, 14 p. 8. HANTOUCHE EG. Le TOC une maladie dcouvrir : approches clinico-thrapeutiques. Synapse 1999 ; 160 : 49-56. 9. HANTOUCHE EG, KOCHMAN F, DEMONFAUCON C et al. TOC bipolaire : confirmation des rsultats de lenqute ABC-TOC dans deux populations de patients adhrents versus non-adhrents une association. Encephale 2002 ; 28 : 21-8. 10. IRLE E, EXNER C, THIELEN K et al. Obsessive-compulsive disorder and ventromedial frontal lesions : clinical and neuropsychological findings. Am J Psychiatry 1998 ; 155 (2) : 255-63. 11. JENIKe MA, BAER L, BALLANTINE HT et al. Cingulotomy for Refractory Obsessive-Compulsive Disorder. Arch Gen Psychiatry 1991 ; 48 : 548-55. 12. KELLY D. Physiological changes during operations on limbic system in man. Condition Refl 1972 ; 7 : 127-38. 13. KULLBERG G. Differences in effect of capsulotomy and cingulotomy. In : Neurosurgical Treatment in Psychiatry, Pain and Epilepsy. Sweet OH, Obrador S, Martin-Rodriguez JG, eds. Baltimore : University Park Press, 1977 : 301-8. 14. MALLET L, MESNAGE V, HOUETO JL et al. Compulsions, Parkinsons disease and stimulation. The Lancet 2002 ; 360 : 1302-04. 15. MILLET B. Aspects neurobiologiques dans le TOC et incidences thrapeutiques. In : Sminaire de Psychiatrie Biologique, CH. Ste-Anne, tome 30, Paris 2000. 16. MINDUS P, RAUCH SL, NYMAN H et al. Capsulotomy and cingulotomy as treatments for malignant obsessive compulsive disorder : an update current insights in obsessive compulsive disorder. Hollander E, Zohar J, Marazzati D, Olivier B; eds. 1994. 17. MINDUS P, BERGSTRM K, LEVANDER SE et al. Magnetic resonance images related to clinical outcome after psychosurgical intervention in severe anxiety disorder. J Neurol Neurosurg Psychiatry 1987 ; 50 : 1288-93. 18. MINDUS P, EDMAN G, ANDREEWITCH S. A prospective, longterm study of personality traits in patients with intractable obsessional illness treated by capsulotomy. Acta Psychiatr Scand 1999 ; 99 (1) : 40-50. 19. MISSA JN. La psychochirurgie : histoire dune pratique exprimentale. Hist Med Sci 1997 ; 13 : 1370-4, 1521-4. 20. NUTTIN B, COSYNS P, DEMENLEMEESTER H, et al.. Electrical stimulation in anterior limbs of internal capsules in patients with OCD. Lancet 1999 ; 354 : 1526. 21. SACHDEV P, HAY P. Site and size of lesion and psychochirurgical outcome in obsessive-compulsive disorder : a magnetic resonance imaging study. Biol Psychiatry 1996 ; 39 : 739-42. 22. SACHDEV P, FRANZ CP, HAY P. Does neurosurgery for obsessive-compulsive disorder produce personality change ? J Nerv Ment Dis 1995 ; 183 : 408-13. 23. SPANGLER WJ, COSGROVE GR, BALLANTINE HT et al. Magnetic Resonance Image-guided Stereotactic Cingulotomy for Intractable Psychiatric Disease. Neurosurgery 1996 ; 38 (6) : 1071-78. 24. SWEET WH, MEYERSON BA. Neurosurgical aspects of primary affective disorders. In : Neurological Surgery. Youmans JR, ed. Philadelphia : WB Saunders, 1990 : 4335-57. 25. TALAIRACH J, MOREL P. Psychochirurgie. Encycl Med Chir (ParisFrance), Psychiatrie, 37-830-A-10, 1963, 16p. 26. TALAIRACH J, HECAEN H, DAVID M et al. Recherches sur la coagulation thrapeutique des structures sous-corticales chez lhomme. Rev Neurol (Paris) 1949 ; 81 : 4-24. 27. TAREN JA, CURTIS GC, GEBARSKI SS. Late local and remote structural changes after capsulotomy for OCD. Stereotact Funct Neurosurg 1994 ; 63 (1-4) : 1-6.

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