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Embolisation splénique partielle chez les enfants atteints de sphérocytose héréditaire

Article dans European Journal Of Hematology · Février 2008

DOI : 10.1111/j.1600-0609.2007.00979.x · Source : PubMed

CITATIONS LIT

17 176

9 auteurs, dont :

Herwig Lackner Petra Sovinz

Université médicale de Graz Université médicale de Graz

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Wolfgang Schwinger chrétien urbain

Université médicale de Graz Université médicale de Graz

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Journal européen d'hématologie ISSN 0902-4441

ARTICLE ORIGINAL

Embolisation splénique partielle chez les enfants atteints d'hérédité

sphérocytose
Barbara Pratl1 , Martin Benesch1 , Herwig Lackner1 , Horst Rupert Portugaller2 , Bernadette Pusswald3 ,
Petra Sovinz1 , Wolfgang Schwinger1 , Andréa Moser1 , chrétien urbain1
1 2
Division d'hématologie et d'oncologie pédiatriques, Département de pédiatrie et de médecine de l'adolescentÿ; Département de radiologieÿ; 3 Département de
Statistiques, Université médicale de Graz, Graz, Autriche

Abstrait

Objectifs : Bien que la splénectomie totale soit capable de réduire les symptômes cliniques chez les patients atteints de
sphérocytose (HS), les patients splénectomisés risquent de développer des infections bactériennes accablantes et,
dans une moindre mesure, des complications thromboemboliques. En revanche, la splénectomie partielle ou l'embolie splénique partielle
(EPS) peut également diminuer le taux de complications hémolytiques tout en maintenant la fonction splénique résiduelle. Le but de cette
étude était d'étudier le bénéfice de l'EPS chez les enfants atteints d'une maladie modérée à sévère.
SH. Patients et méthodes : Nous avons réalisé une PSE par accès transfémoral rétrograde chez huit enfants (quatre
femme, quatre hommes) atteints d'HS modérée à sévère à un âge médian de 8ÿans. Complications liées à l'HS avant
Le PSE comprenait des calculs biliaires chez six enfants et des crises aplasiques chez quatre enfants. Un patient était dépendant des
transfusions. Résultats : Aucun effet secondaire aigu n'a été observé pendant ou après l'EPS. L'hémoglobine médiane a augmenté de
manière significative, passant de niveaux compris entre 7,5 g ÿ dL et 11,65 g ÿ dL avant l'EPS à des niveaux compris entre 8,4 g ÿ dL et
13,35 g ÿ dL après PSE (P = 0,012). Les tailles spléniques médianes avant PSE variaient de 9,7 cm ÿm2 à
19,0 cm ÿ m2 et significativement diminué à des valeurs comprises entre 4,4 cm ÿ m2 et 15,65 cm ÿ m2 au cours du suivi
(P = 0,012). Conclusions : L'EPS semble être une option de traitement sûre, efficace et faisable pour le
Prise en charge des enfants atteints d'HS modérée à sévère.

Mots clés embolisation splénique partielle ; sphérocytose héréditaire; enfants

Correspondance Martin Benesch, MD, Division d'hématologie et d'oncologie pédiatriques, Département de pédiatrie et de l'adolescence
Médecine, Université médicale de Graz, Auenbruggerplatz 30, A-8036 Graz, Autriche. Télÿ: ++43-316-385-80427ÿ; Télécopie : ++43-316-385-3450 ;
e-mailÿ: martin.benesch@klinikum-graz.at

Accepté pour publication le 4 septembre 2007 doi:10.1111/j.1600-0609.2007.00979.x

La sphérocytose héréditaire (HS) est la cause la plus fréquente
pour l'anémie hémolytique congénitale. En raison de leur forme
sphérocytaire, les globules rouges sont continuellement piégés dans la rate
entraînant une hémolyse chronique et une propension accrue à la
formation de calculs biliaires. Bien que la plupart des patients
présente seulement une anémie légère, plus sévèrement touchée
les patients peuvent développer une crise aplasique ou hémolytique après
infections virales courantes telles que le parvovirus B19 (1). Dans
1910 La splénectomie ouverte a été signalée pour la première fois pour le
traitement des patients atteints d'HS, entraînant une augmentation de la rougeur.
durée de vie cellulaire, diminution des besoins en transfusion et
réduction de l'incidence des calculs biliaires (2). Cependant, malgré les
vaccinations et la prophylaxie orale systématique à la pénicilline,
risque d'infections bactériennes graves après splénectomie
reste encore élevé. Il y a aussi un taux accru de
complications thromboemboliques, augmentation de l'artériosclérose,
et maladie coronarienne tardive chez les splénectomisés
malades (3, 4). Afin de réduire la morbidité et la mortalité périopératoires,
la splénectomie laparoscopique et
la splénectomie sont devenues des approches alternatives à la
splénectomie ouverte conventionnelle (5, 6). La splénectomie partielle est
également efficace pour réduire le degré d'hémolyse tout en
maintenir la fonction phagocytaire du reste splénique (7, 8). Afin de
réduire davantage le taux de complications post-chirurgicales,
l'embolisation splénique partielle (PSE)
a été réalisée avec succès chez des adultes atteints d'HS,
purpura thrombopénique idiopathique chronique (PTI) et
hypersplénisme (9, 10) ainsi que chez les enfants porteurs

ª 2007 Les auteurs

Compilation de journaux ª 2007 Blackwell Munksgaard 1
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Embolisation splénique partielle chez les enfants Pratl et al.

hypertension et PTI (11, 12). Les données sur les enfants en cours
d'EPS pour HS font défaut jusqu'à présent. La présente étude
rend compte de la faisabilité et de l'efficacité de l'EPS dans une cohorte
de huit enfants avec HS.
Patients et méthodes
Caractéristiques des patients
Entre août 1996 et septembre 2004, huit patients
(quatre femmes, quatre hommes) ont été référés à notre établissement
pour le traitement de l'HS modérée à sévère. Les caractéristiques
cliniques de ces huit patients sont résumées dans
Tableau 1. L'âge médian au moment du diagnostic de SH était de 3,1ÿans (extrêmes,
0,6–12,2) ans. Cinq d'entre eux avaient des antécédents familiaux d'HS.
Le diagnostic d'HS a été confirmé chez tous les patients par un examen
cytologique de frottis sanguins périphériques et un
test de fragilité osmotique érythrocytaire pathologique. Un enfant
était dépendant des transfusions depuis son quatrième mois de vie.
Trois autres enfants ont dû recevoir un concentré de globules rouges
transfusions lors d'aplasie (suite au parvovirus B19
infection : n = 2) ou crises hémolytiques (suite à une gastro-entérite à
adénovirus : n = 1). Tous les enfants ont présenté
une rate hypertrophiée. Six patients avaient déjà développé
calculs biliaires au moment du diagnostic. Avant la procédure
d'embolisation, tous les patients ont été vaccinés avec un polysaccharide
pneumococcique, Haemophilus influenzae et
vaccin contre le méningocoque. Tous les patients ou tuteurs étaient
informé des avantages et des inconvénients de la
procédure et ont donné leur consentement éclairé écrit avant
à PSE.
Embolisation splénique partielle
L'âge médian au moment de l'EPS était de 8 ans (extrêmes, 2,5–
15,5) ans. Tous les patients ont subi une embolisation artérielle
splénique sous anesthésie générale. Avant PSE, le numérique
une angiographie par soustraction du tronc coeliaque a été réalisée
avec un cathéter 5 Fr Simmons-1 (5 Fr Glide cathéter Terumo Medical
Corporation,
, Tokyo, Japon) via
accès transfémoral rétrograde. A l'aide d'un injecteur de puissance,
15 à 20 ml de produit de contraste non ionique (Ultravist 300,
Schering Pharmaceuticals Inc., Berlin, Allemagne) a été
injecté donnant une bonne carte vasculaire afin de diriger
un fil de guidage hydrophile de 0,035ÿpouce (pointe d'angle standard ,
Glidewire, Terumo Medical Corporation, Tokyo, Japon)
et le cathéter dans l'artère splénique. Ensuite,
les branches segmentaires ont été sondées avec un coaxialement
introduction d'un cathéter de 3 Fr et d'un fil de guidage de 0,014 pouce
(FasTracker -325, Boston Scientific Corp., Natick, MA,
ETATS-UNIS). Utilisation de particules d'alcool polyvinylique de 150 à 300 lm
(Contour, Boston Scientific Corp.) ou 300–1200 lm
billes sphériques (Embosphere, BioSphere Medical, Inc.,
Rockland, MA, USA), les artères segmentaires du
partie supérieure de la rate ont été embolisées afin de
réaliser un infarctus important du tissu splénique (13). En fonction de la
taille de la rate, il était prévu d'exclure au moins
au moins un tiers du volume de l'organe provenant de la perfusion. Dans
deux patients, des bobines d'embolisation ont été introduites en plus.
Après l'embolisation, l'angiographie coeliaque a été répétée
pour les documents. Après avoir retiré le cathéter et la gaine vasculaire,
l'hémostase du site d'accès artériel a été obtenue
par 10 à 15 min de compression manuelle. Un bandage de pression a
été attaché à l'aine et laissé pour la suite
24 h pendant que les patients restaient alités. Tous les patients
reçu des analgésiques et des antibiotiques par voie intraveineuse
suite à PSE.
Examens de suivi
Les enfants atteints d'hypersplénisme qui subissent une PSE sont
compromis par de plus longues périodes de fièvre et une élévation du blanc
nombre de globules sanguins que les adultes qui ont subi le
même procédure (12, 14). Ainsi, il a été décidé de ne sortir les patients
qu'en excellent état clinique après une
médiane de 1 semaine (extrêmes, 5 à 14 jours) après EPS. Tout
les patients ont été suivis à notre clinique externe. Le
la durée médiane de suivi est de 4,8 (intervalle, 0,8–9,2) ans. Les
examens de suivi comprenaient des numérations globulaires en série
et les échographies abdominales. Des numérations globulaires ont été faites
hebdomadaire pendant le premier mois, mensuelle pendant la

Tableau 1 Caractéristiques cliniques de base des patients de l'étude

Âge à Âge de Crise aplasique Calculs biliaires Âge à Suivi

Les patients Sexe diagnostic (an) EPS (an) avant EPS avant EPS cholécystectomie (an) temps (an)

1 m 1.5 9.0 Parvovirus B19 ) – 0,9

2 F 4.5 9.7 Parvovirus B19 + – 0,8
3 m 5.7 7.0 Parvovirus B19 + – 3.0
4 m 9.5 10.1 EBV + 13.2 3.6
5 F 1.3 6.1 – + 10.9 6.8
6 0,7 15.6 – + 15.8 8.5
7 ff 2.2 2.5 – ) – 6.2
8 m 1.8 1.9 – + 9.8 9.2

EBV, virus d'Epstein Barrÿ; Hb, hémoglobineÿ; PSE, embolisation splénique partielle.

ª 2007 Les auteurs

2 Compilation de journaux ª 2007 Blackwell Munksgaard
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Pratl et al. Embolisation splénique partielle chez les enfants

après 2 mois et par la suite trois à quatre fois
une année. Numération des cellules sanguines dans les 2 mois suivant un
transfusion n'ont pas été inclus dans l'analyse (7). Une évaluation
échographique de la taille splénique a été effectuée chaque semaine en
le premier mois après PSE, puis après 2, 4
et 12 mois. A partir de la deuxième année après PSE l'ultra son a été fait
deux fois par an. Quatre patients ont dû
subir une cholécystectomie après PSE. L'âge médian de
ces quatre patients au moment de la cholécystectomie était
11,4 (intervalle, 8,9–15,1) ans.
analyses statistiques
La taille splénique est donnée en longueur (cm)ÿ surface corporelle (m2 )
pour corriger la surface du corps. Les tailles spléniques échographiques
mesurés au cours des 2 premiers mois suivant l'EPS n'étaient pas
inclus dans l'analyse statistique en raison de l'hypertrophie splénique
transitoire signalée immédiatement après l'embolisation
causée par une nécrose et un œdème de la région splénique environnante
parenchyme (15). Des analyses statistiques ont été effectuées
en utilisant le logiciel SPSS version 13.0 (SPSS Inc., Chicago, IL, USA).
Afin de permettre une analyse statistique correcte, les valeurs médianes
des paramètres des globules rouges et des tailles de la rate
ont été calculés pour tous les patients avant et pendant
toute la période de suivi qui a duré entre 0,8 an et
9,2 ans Pour évaluer les différences de signes vitaux avant et
après le PSE, les tests de rang signé de Wilcoxon ont été calculés avec
ces valeurs médianes. Toutes les valeurs P <0,05 sont
considérée comme statistiquement significative.
Résultats
La décision d'effectuer des EPS chez ces huit patients a été
en fonction de l'évolution clinique (c.-à-d. degré d'anémie chronique,
nombre de transfusions sanguines, degré de splénomégalie, présence de
calculs biliaires, crise aplasique ou hémolytique).
Le PSE a été réalisé sans aucune complication. Tous les enfants ont
présenté un léger syndrome post-embolisation
y compris la douleur, la fièvre et les vomissements qui pourraient facilement être
contrôlée par des médicaments de soutien appropriés. Tout
patients ont reçu une analgésie contrôlée par le patient avec du fenta nyl
et du métamizol (n = 4) ou de la péthidine (n = 4) pendant 2–
8j postopératoire. Après 1 semaine tous les enfants ont été sevrés
loin des analgésiques. Des antibiotiques à large spectre ont été
administré à tous les patients pendant 7 à 9 jours après l'EPS.
Bien qu'aucune prophylaxie orale à la pénicilline n'ait été administrée
chez aucun des patients, aucune infection écrasante n'a été
documenté chez tout enfant présentant un résidu splénique au cours
la période de suivi. Chez un enfant, l'EPS devait être
répété après 4 semaines parce que les paramètres des globules rouges n'ont pas
s'améliorer après le premier PSE. Aucun des enfants n'a subi de
splénectomie au cours de la période de suivi. Médian
les tailles spléniques avant PSE variaient entre 9,7 cm ÿ m2 et
19,0 cm ÿ m2 et a diminué significativement (P = 0,012) à
valeurs allant de 4,4 cm ÿ m2 à 15,65 cm ÿ m2 après
ESP (tableau 2ÿ; figure 1). La diminution maximale de la rate
la taille a été observée 2 à 6 mois après l'EPS. Bien que
la diminution de la taille splénique chez deux patients (patient 2 et
3) n'était que de 10 à 20ÿ%, les taux d'hémoglobine indiquaient
une certaine réponse à PSE. Chez deux patients (patient 2, 5) un
une repousse modérée du résidu splénique a ensuite été observée.
Cependant, au dernier suivi des tailles spléniques
étaient plus faibles chez tous les patients par rapport à la valeur initiale
mesures avant PSE (Fig. 1).
Les taux médians d'hémoglobine avant l'EPS variaient entre
7,5 g ÿ dL et 11,65 g ÿ dL et considérablement augmenté
(P = 0,012) à des niveaux compris entre 8,4 g ÿ dL et
13,35 g ÿ dL après PSE pendant toute la durée du suivi
(Tableau 2). L'hématocrite médian a augmenté significativement de
20,6ÿ% à 31,0ÿ% avant l'EPS à des niveaux compris entre 24,5ÿ%
et 35,85 % après EPS (P = 0,012). Le rouge médian
le nombre de cellules sanguines avant l'EPS variait de 2,76 · 1012 ÿL
à 4,45 · 1012 ÿL. Une augmentation significative avec les valeurs
entre 3,3 · 1012 ÿL et 5,04 · 1012 ÿL (P = 0,012)
après PSE pourrait être atteint. Le nombre de plaquettes a augmenté
également significativement par rapport aux niveaux médians entre
181 · 109 ÿL et 423 · 109 ÿL à des niveaux médians allant

Tableau 2 Paramètres hématologiques et tailles spléniques avant embolisation splénique partielle (EPS) et pendant le suivi

Taille splénique médiane Niveau médian d'Hb Érythrocytes médians Plaquettes médianes Réticulocyte médian
(cm ÿ m)2 (g ÿ dL) ·1012 ÿL ·109 ÿ L compte %

Les patients Avant PSE Après PSE Avant PSE Après PSE Avant PSE Après PSE Avant PSE Après PSE Avant PSE Après PSE

1 12.7 8.3 11.0 13h35 4.45 5.04 224 260 43.3 38,75
2 13.1 9.1 9.2 10h65 3.18 3,86 248 697 138.3 46,6
3 13.3 12.6 9.7 11.5 3.34 3,85 306 348 112,0 88,9
4 13.2 11.3 9.3 11.85 3.46 3,91 181 256 164.1 75,7
5 15.6 8.5 9.6 12h45 3.01 3.41 423 526 81,0 8.0
6 9.7 4.4 11h65 13.0 3.71 4.25 208 380 51.3 34.3
7 16.8 8.5 8.3 10.3 3.15 3.47 495 442 87,0 60.1
8 19.0 15.65 7.5 8.4 2,76 3.3 385 487,5 58,0 134.2

Hb, hémoglobine.

ª 2007 Les auteurs

Compilation de journaux ª 2007 Blackwell Munksgaard 3
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Embolisation splénique partielle chez les enfants
20 Malade
15
dix
5
0 l'administration d'antibiotiques et des vaccinations ont été rapportées
Avant EPS 3 à 7 mois de 8 à 14 mois de Plus de 14 mois
suivi suivi de suivi
Temps
Figure 1 Tailles spléniques médianes avant embolisation splénique partielle (EPS)
et pendant le suivi.
de 256 · 109 ÿL à 697 · 109 ÿL (P = 0,036) (Tableau 2).
Il y avait une diminution non significative du nombre de réticulocytes,
passant de valeurs médianes comprises entre 43,3ÿ% et 164,1ÿ%
avant l'EPS à des valeurs médianes comprises entre 8,0ÿ% et
134,2ÿ% après l'EPS. Un patient sur huit a toujours un nombre élevé
de réticulocytes (110ÿ%) et des taux d'Hb stables autour de 10 g ÿ dL
9 ans après l'EPS. D'autres paramètres d'hémolyse ont été enregistrés
de manière trop incohérente pour permettre une analyse statistique
adéquate.
Discussion
La splénectomie totale est capable de réduire remarquablement les
manifestations cliniques et les complications à long terme chez les
patients atteints d'HS sévère. Cependant, après l'ablation complète
de la rate, le risque de développer des infections potentiellement
mortelles à partir de bactéries encapsulées est accru (1). La
splénectomie partielle (sous-totale) semble être une alternative
appropriée, à la fois en diminuant la destruction des érythrocytes et
en préservant la fonction phagocytaire et immunitaire de la rate en
tant qu'organe lymphoïde clé (8). Environ 25% du volume normal de
la rate est nécessaire pour conserver sa capacité immunitaire (16).
Aujourd'hui, la splénectomie subtotale est le plus souvent réalisée par
laparoscopie chez les patients atteints d'HS. Les avantages de la
splénectomie subtotale laparoscopique comprennent moins de
complications opératoires et postopératoires, un besoin réduit
d'analgésiques, des séjours hospitaliers plus courts tout en maintenant
d'excellents taux de rémission par rapport à la splénectomie subtotale
ouverte. Cette méthode reste donc une approche sûre et faisable chez
ces patients. Cependant, afin de réduire davantage le taux de
complications post-chirurgicales, l'EPS a été réalisée avec succès
principalement chez des patients adultes atteints de différentes
maladies hématologiques.
Bien que cette procédure ait été abandonnée au milieu
4 Compilation de journaux ª 2007 Blackwell Munksgaard
Pratl et al.
soixante-dix en raison de l'incidence élevée des complications (17),
1
2
Mozes et al. ont rapporté que le PSE était une option de traitement
3 sûre et efficace pour différentes indications près d'une décennie plus
4
5 tard (18). L'EPS a été réalisée avec succès chez des candidats à la
6
transplantation rénale pour améliorer leur tolérance à
7
8 l'immunosuppression conventionnelle ainsi que chez des patients
souffrant d'hypertension portale ou de différentes maladies
hématologiques telles que la ß-thalassémie majeure (18). Des
résultats similaires ont été montrés pour les patients adultes atteints
de PTI et d'HS par différents groupes (9, 10). Cependant, certains
auteurs ont signalé des complications majeures après l'EPS,
notamment une rupture splénique spontanée consécutive à la fois à
un infarctus et à des infections sous-jacentes (19). Des embolisations
répétées, la préservation d'une seule branche de l'artère splénique,
pour prévenir avec succès ces complications (20).
Les expériences d'EPS chez les enfants sont encore rares. Deux
petites séries ont rapporté l'utilisation réussie de l'EPS chez des
enfants présentant un hypersplénisme dû à une hypertension portale
(11, 12). Dans l'étude de Takahashi et al. L'EPS a été réalisée chez
les enfants atteints de PTI en tant que procédure adjuvante la veille
du jour où les patients devaient subir une splénectomie laparoscopique
élective (21). Aucune étude sur l'EPS chez les enfants atteints d'HS
n'a été rapportée jusqu'à présent. Dans notre série, l'EPS a été bien
tolérée chez tous les patients sans complications graves liées au
traitement. Aucun des patients n'a développé d'abcès ou de rupture
splénique ou n'a nécessité de transfusion de concentré de globules
rouges après l'EPS. Il y avait un effet statistiquement significatif et
soutenu du PSE à la fois sur le nombre de globules rouges et sur la
taille de la rate, qui a été réduit entre 5ÿ% et 55ÿ%.
Certains auteurs privilégient la cystectomie laparoscopique et la
splénectomie concomitantes pour éviter une deuxième intervention
chirurgicale chez les patients atteints d'HS qui ont déjà développé des
calculs biliaires (14, 22). Cependant, les calculs biliaires étaient
asymptomatiques chez six des huit patients au moment de l'EPS et
sont devenus symptomatiques chez quatre enfants seulement des
années après l'EPS. L'âge médian à l'EPS était de 8ÿans, l'âge
médian à la cholécystectomie était de 11,4ÿans, respectivement. Chez
un seul patient, une cholécystectomie a été pratiquée 2 mois après
l'EPS en raison de deux crises bilieuses sévères. On pourrait soutenir
que les calculs biliaires provoqueront des symptômes nécessitant
finalement une cholécystectomie avec l'âge des patients, mais, en
fait, il n'est pas possible de prédire le moment auquel la
cholécystectomie serait nécessaire au moment de l'EPS.
Les données concernant la repousse du résidu splénique après
splénectomie partielle ou PSE sont controversées. Stoehr et al. n'ont
rapporté qu'une repousse modérée du résidu splénique sans récidive
des symptômes liés à l'HS.
De plus, aucun des patients n'a développé de calculs biliaires après
une splénectomie quasi totale (23). Tchernia et al. ont décrit le volume
du reste splénique passant de 25ÿ% de celui d'une rate normale au
moment de la chirurgie à 100ÿ% au cours de la première année
postopératoire et à 150-200ÿ% 5-6ÿans plus tard, respectivement.
Étonnamment, la repousse de
ª 2007 Les auteurs
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Pratl et al.
le reliquat splénique n'était pas significativement corrélé au statut
hématologique pendant les années de suivi postopératoire (8). En
revanche, Watanabe et al. ont montré un volume splénique stable pendant
plusieurs années après la résorption du parenchyme endommagé (15).
Dans notre étude, nous n'avons trouvé qu'une repousse modérée du
résidu splénique au cours du suivi chez deux patients.
Cependant, au dernier suivi, la longueur moyenne de la rate est restée
plus petite à l'échographie par rapport aux mesures initiales et les
paramètres des globules rouges sont restés stables chez tous les patients
(24).
En conclusion, l'EPS s'est avérée être une alternative faisable, sûre et
efficace à la splénectomie et à la nectomie partielle de la rate dans notre
série de huit enfants atteints d'HS. Un suivi plus long et un plus grand
nombre de patients sont cependant obligatoires pour évaluer davantage
la valeur de l'EPS pour le traitement de l'HS.
Conflit d'intérêt
Les auteurs n'ont aucun conflit d'intérêt à divulguer.
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