Modele +

RMR-1101; No. of Pages 4 ARTICLE IN PRESS

Revue des Maladies Respiratoires (2016) xxx, xxx—xxx

Disponible en ligne sur

ScienceDirect
www.sciencedirect.com

CAS CLINIQUE

Kystes bronchogéniques intrapulmonaires

Intrapulmonary bronchogenic cysts

H.M. Le a, P. Validire b, D. Mayeur a,

A. Seguin-Givelet a,c, D. Gossot a,∗

a
Département thoracique, institut mutualiste Montsouris, 42, boulevard Jourdan,
75014 Paris, France
b
Département d’anatomo-pathologie, institut mutualiste Montsouris, 75014 Paris, France
c
Université Sorbonne Paris Cité, UFR SMBH université Paris 13, Paris, France

Reçu le 7 juillet 2015 ; accepté le 6 novembre 2015

MOTS CLÉS Résumé

Malformation Introduction. — Les kystes bronchogéniques sont des malformations congénitales qui siègent le
congénitale ; plus souvent dans le médiastin et plus rarement en situation intrapulmonaire.
Kyste Observations. — Nous présentons quatre cas de kystes bronchogéniques intrapulmonaires dont
bronchogénique les présentations cliniques et radiologiques sont variées et nous en exposons leur prise en
charge.
Conclusion. — Le diagnostic de kyste bronchogénique intrapulmonaire est rarement évoqué.
Cette pathologie doit cependant être connue pour envisager une exérèse afin de prévenir une
possible complication évolutive.
© 2016 SPLF. Publié par Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés.

KEYWORDS Summary
Congenital Introduction. — Bronchogenic cysts are congenital malformations that are usually located in the
malformation; mediastinum. Intrapulmonary location is rare.
Bronchogenic cyst Observation. — Four cases of intrapulmonary bronchogenic cysts are reported in order to discuss
their clinical and radiological presentation and their treatment.

∗ Auteur correspondant.
Adresse e-mail : dominique.gossot@imm.fr (D. Gossot).

http://dx.doi.org/10.1016/j.rmr.2015.11.011
0761-8425/© 2016 SPLF. Publié par Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés.

Pour citer cet article : Le HM, et al. Kystes bronchogéniques intrapulmonaires. Revue des Maladies Respiratoires (2016),
http://dx.doi.org/10.1016/j.rmr.2015.11.011
Modele +
RMR-1101; No. of Pages 4 ARTICLE IN PRESS
2 H.M. Le et al.

Conclusion. — Intrapulmonary bronchogenic cysts diagnostic is often missed. This condition

must however be known so as to foresee a resection in order to prevent a potential complication.
© 2016 SPLF. Published by Elsevier Masson SAS. All rights reserved.

Introduction
Les kystes bronchogéniques sont des malformations sur-
venant lors du développement embryonnaire de l’arbre
trachéobronchique. Dans la majorité des cas, ils sont déve-
loppés dans le médiastin et leur diagnostic est le plus
souvent évoqué facilement sur l’imagerie. La localisation
intra-parenchymateuse est beaucoup plus rare et un tel
diagnostic très rarement envisagé. Nous présentons quatre
cas dont les présentations cliniques et radiologiques sont
variées.
Observations
Cas no 1
Une femme de 36 ans, sans antécédent en dehors d’un
asthme non traité, a consulté pour des crachats hémo-
ptoïques. La radiographie de thorax montrait une large
hyperclarté gauche. Le scanner thoracique retrouvait un
volumineux kyste du lobe inférieur gauche mesurant
12 cm × 7 cm × 13 cm (Fig. 1a). La patiente a été opé-
rée par thoracoscopie gauche, intervention convertie en
thoracotomie en raison d’adhérences pleurales serrées et
hypervascularisées. Une lobectomie gauche a été réalisée et
les suites opératoires ont été simples. L’examen anatomopa-
thologique concluait à un volumineux kyste bronchogénique
pulmonaire occupant la totalité du lobe inférieur gauche de
16 cm de grand axe (Fig. 1b).
Cas no 2
Il s’agissait d’une femme âgée de 65 ans ayant un antécédent
de primo-infection tuberculeuse dans l’enfance et un taba-
gisme à 20 paquets-années sevré. Un nodule du segment
apical du lobe inférieur gauche de 23 mm était décou-
vert de façon fortuite sur un scanner thoracique (Fig. 2a).
La fibroscopie bronchique était normale, la scintigraphie
au 18-fluoro-désoxyglucose retrouvait un très faible hyper-
métabolisme. Il a été décidé d’une thoracoscopie gauche
pour biopsie éventuellement suivie d’une segmentectomie
en fonction de l’examen extemporané. En peropératoire,
une lésion d’environ 2 cm de diamètre, dystrophique et
hypervascularisée, a été retrouvée au niveau du segment
apical du lobe inférieur (Fig. 2b) et la biopsie peropéra-
toire était non contributive, ne montrant qu’une fibrose non
spécifique. Une segmentectomie apicale du lobe inférieure
gauche était alors réalisée pour confirmation histologique.
L’examen anatomopathologique montrait un kyste broncho-
génique pulmonaire de 2 cm de diamètre.
Cas no 3
Il s’agissait d’un homme âgé de 27 ans, sans antécédent
notable en dehors d’une intoxication tabagique minime
sevrée. Il avait présenté un abcès du lobe inférieur gauche
deux années auparavant. Le scanner thoracique montrait
à cette époque une image d’abcès à parois fines de la
pyramide basale gauche au sein d’une zone dévasculari-
sée. Devant une nouvelle pneumopathie gauche sévère, un

Figure 1. Volumineux kyste bronchogénique occupant la totalité de la pyramide basale gauche. a : scanner montrant un kyste à parois
fines ; b : pièce opératoire ouverte.

Pour citer cet article : Le HM, et al. Kystes bronchogéniques intrapulmonaires. Revue des Maladies Respiratoires (2016),
http://dx.doi.org/10.1016/j.rmr.2015.11.011
Modele +
RMR-1101; No. of Pages 4 ARTICLE IN PRESS
Kystes bronchogéniques intrapulmonaires
Figure 2. Kyste bronchogénique à la partie inférieure du segment 6 gauche. a : scanner montrant un aspect de nodule plein ; b : aspect
thoracoscopique : noter l’inflammation et l’hypervascularisation.
Figure 3. Kyste bronchogénique du segment 6 gauche. Scanner
montrant un aspect de nodule excavé à parois épaisses.
traitement par amoxicilline-acide clavulanique a été pres-
crit pendant un mois. Le scanner thoracique en fin de
traitement montrait une cavité à parois épaisses de la pyra-
mide basale gauche de 50 mm de diamètre avec un contact
pleural (Fig. 3). La thoracoscopie retrouvait une lésion sié-
geant à la jonction du segment 6 et de la pyramide basale.
Une lobectomie inférieure gauche était réalisée, avec des
suites simples. L’examen anatomopathologique concluait
à un kyste bronchogénique intrapulmonaire de 5,7 cm de
grand axe.
Cas no 4
Il s’agissait d’une femme âgée de 24 ans, ayant pour seul
antécédent un asthme traité avec plusieurs crises d’asthme
sévère. Au cours d’une crise, la radiographie pulmonaire
montrait une image de « bulle » au niveau du poumon droit.
Le scanner thoracique retrouvait un kyste rond à parois fines
de 5,5 cm de diamètre dans le segment 6 droit (Fig. 4a).
L’exploration par thoracoscopie montrait une lésion kystique
siégeant au niveau du segment 6, bombée, sous-tension avec
un parenchyme pulmonaire adjacent hypervascularisé par
endroit (Fig. 4b). Une segmentectomie 6 a été réalisée, avec
Pour citer cet article : Le HM, et al. Kystes bronchogéniques intrapulmonaires. Revue des Maladies Respiratoires (2016),
http://dx.doi.org/10.1016/j.rmr.2015.11.011
3
des suites simples. L’histologie définitive a montré un volu-
mineux kyste bronchogénique sous pleural intrapulmonaire
de 5,5 cm de plus grand axe.
Discussion
Les kystes bronchogéniques résultent d’une malformation
congénitale bénigne de l’arbre trachéobronchique sur-
venant lors du développement embryonnaire. Selon le
moment où survient l’anomalie, la malformation peut inté-
resser l’œsophage (duplication œsophagienne) ou l’arbre
trachéobronchique (kyste bronchogénique). Les kystes se
distribuent selon l’axe cranio-caudal du développement de
l’intestin primitif antérieur dont ils sont issus et peuvent
se retrouver dans des localisations variées, du cou jusqu’à
l’abdomen [1]. Cependant, leur topographie est principale-
ment médiastinale. La localisation intra-parenchymateuse
est plus rare et représente 15 à 23 % des kystes bronchogé-
niques et le diagnostic est envisagé en préopératoire dans
moins de 20 % des cas [2].
Comme le montrent les scanners des 4 cas présentés
ici, la présentation varie largement d’un patient à l’autre,
allant d’une cavité aérique à parois fines à un nodule
plein, pouvant parfois évoquer une tumeur [2]. La biop-
sie sous scanner est peu contributive et seul l’examen
histologique de la lésion peut en affirmer le diagnostic.
Ce dernier permet également d’éliminer définitivement les
diagnostics différentiels de lésions kystiques intrapulmo-
naires parfois évoquées sur les signes cliniques associés
et/où l’imagerie. On distingue notamment les étiologies
infectieuses regroupant essentiellement les abcès intra-
pulmonaires, les lésions de pneumocystoses (multiples),
la tuberculose pulmonaire (préférentiellement aux lobes
supérieurs), l’aspergillome (avec une image intracavitaire
évocatrice) ; les étiologies post-traumatiques évoluant en
pneumatocèle ; et les étiologies tumorales (cancer pri-
mitif ou lésions métastatiques). Nous citerons également
les lésions d’hystiocytose X ou de lymphangioléiomyoma-
tose et les vascularites (polyarthrite rhumatoïde, maladie
de Wegener, sarcoïdose) qui peuvent également donner
des lésions kystiques pulmonaires mais où la sémiolo-
gie clinique ainsi que l’imagerie sont souvent évocatrices
Modele +
RMR-1101; No. of Pages 4 ARTICLE IN PRESS
4 H.M. Le et al.
Figure 4. Kyste bronchogénique du segment 6 droit. a : scanner montrant un kyste à parois fines ; b : aspect thoracoscopique : noter
l’hypervascularisation et l’aspect de kyste sous-tension.
d’emblée [3]. Sur le plan anatomopathologique, les kystes
bronchogéniques intrapulmonaires sont le plus souvent uni-
loculaires et remplis de mucus. Ils sont composés d’un
épithélium cilié cuboïde ou cylindrique et sont entourés
d’une paroi fibromusculaire qui peut contenir des mor-
ceaux de cartilage et des glandes. En cas de surinfection,
un exsudat purulent, une métaplasie squameuse ou des
lésions d’inflammation chronique et de fibrose peuvent
être associés. L’absence de structure glandulaire et de
cartilage rend alors difficile la différenciation avec les
autres kystes développés à partir de l’intestin primitif,
comme une duplication œsophagienne. Toutefois, ces der-
niers sont exceptionnellement présents dans le parenchyme
pulmonaire.
Les kystes bronchogéniques intrapulmonaires sont le
plus souvent totalement asymptomatiques et de décou-
verte fortuite. Ils peuvent néanmoins se compliquer de
surinfections à germes banaux ou à mycobactéries [4],
d’hémorragies liées à une hypervascularisation systémique
[5] ou de syndrome compressif. Des embolies gazeuses par
décompression ont également été rapportées [6,7]. Ces dif-
férentes complications incitent à une exérèse, surtout chez
des sujets jeunes. Ils surviennent dans deux tiers des cas aux
lobes inférieurs. À l’heure actuelle, l’exérèse doit si possible
être économique sur le parenchyme pulmonaire (2 des 4 cas
rapportés ici) [8]. L’abord par vidéothoracoscopie est pos-
sible (3 des 4 cas rapportés ici), sauf en cas d’importantes
séquelles d’infection, où un abord par thoracotomie est le
plus souvent nécessaire [9—11].
Déclaration de liens d’intérêts
D. Gossot a perçu des honoraires par la société Delacroix-
Chevalier pour activités de conseil.
Pour citer cet article : Le HM, et al. Kystes bronchogéniques intrapulmonaires. Revue des Maladies Respiratoires (2016),
http://dx.doi.org/10.1016/j.rmr.2015.11.011
P. Validire, H.M. Le, D. Mayeur et A. Seguin déclarent ne
pas avoir de liens d’intérêts.
Références
[1] Zaimi R, Fournel L, Chambon E, et al. Kyste bronchogénique
double. Rev Mal Resp 2014;31:864—6.
[2] Chang Y, Chang Y, Chen S, et al. Intrapulmonary bronchoge-
nic cysts: computed tomography, clinical and histopathologic
correlations. J Formos Med Assoc 2007;106:9—15.
[3] Abi Khalil S, Gourdier AL, Aoun N, et al. Cystic and cavitary
lesions of the lung: imaging characteristics and differential
diagnosis. J Radiol 2010;91:465—73.
[4] Sheu CC, Sheu RS, Cheng YJ. Images in cardiothoracic surgery.
An infected intrapulmonary bronchogenic cyst. Ann Thorac
Surg 2006;81:e31.
[5] Liam CK. Intrapulmonary bronchogenic cyst presenting with
haemoptysis. Med J Malaysia 1994;49:404—5.
[6] Almeida FA, Desouza BX, Meyer T, et al. Intrapulmonary bron-
chogenic cyst and cerebral gas embolism in an aircraft flight
passenger. Chest 2006;130:575—7.
[7] Zaugg M, Kaplan V, Widmer U, et al. Fatal air embolism in an
airplane passenger with a giant intrapulmonary bronchogenic
cyst. Am J Respir Crit Care Med 1998;157:1686—9.
[8] Criscione A, Scamporlino A, Calvo D, et al. Lung-sparing
approach for an intrapulmonary bronchogenic cyst involving
the right upper and middle lobes. BMJ Case Rep 2013;2013 [pii:
bcr2013201227].
[9] Macias L, Ojanguren A, Dahdah J, et al. Thoracoscopic anato-
mical resection of congenital lung malformations in adults. J
Thorac Dis 2015;7:486—9.
[10] Hynes CF, Marshall MB. Video-assisted thoracoscopic resection
of recurrent intrapulmonary bronchogenic cyst after thoraco-
tomy. Innovations 2014;9:142—4.
[11] Makhija Z, Moir C, Allen M, et al. Surgical management of
congenital cystic lung malformations in older patients. Ann
Thorac Surg 2011;91:1568—73.