Journal de pédiatrie et de puériculture (2012) 25, 199—205

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ARTICLE ORIGINAL

Traitement chirurgical des dilatations kystiques de la

voie biliaire chez l’enfant. Résultats d’une série de
16 observations
Surgery of cystic dilatation of the bile duct in children.
Results of 16 observations

R. Khmekhem a,∗, H. Zitouni a, Y. Ben Ahmed a,

S. Jlidi a, F. Nouira a, A. Charieg a, W. Douira b,
S. Ghorbel a, I. Bellagha b, B. Chaouachi a

a
Service de chirurgie pédiatrique « B », faculté de médecine de Tunis, hôpital d’enfant de
Tunis, 1007, place Bab-Saadoun, Tunis, Tunisie
b
Service de radiologie pédiatrique, faculté de médecine de Tunis, hôpital d’enfant de Tunis,
1007, place Bab-Saadoun, Tunis, Tunisie

Reçu le 5 janvier 2012 ; accepté le 17 avril 2012

MOTS CLÉS Résumé La dilatation kystique des voies biliaires est une malformation congénitale rare.
Cholédoque ; Son incidence est de l’ordre de 1/100 000 à 1/150 000 naissances. La chirurgie est indiquée afin
Kyste ; d’éviter les lésions hépatiques, secondaire à la stase et l’infection (cirrhose hépatique).
Voie biliaire ; But. — Évaluer les résultats de la chirurgie correctrice de la dilatation kystique de la voie biliaire
Dilatation ; de l’enfant.
Enfant Patients et méthodes. — Nous rapportons une série de 16 enfants traités dans notre institution
sur une période de 16 ans allant de janvier 1995 au 30 décembre 2010. Il s’agit de 13 filles et
trois garçons, âgés de 17 mois en moyenne.
Résultats. — Un seul de nos patients a bénéficié d’un diagnostic anténatal devant la constatation
d’une formation kystique sous-hépatique à l’échographie obstétricale. En postnatal, les signes
d’appels cliniques étaient dominés par l’ictère cutanéo-muqueux retrouvé dans 43,8 % des cas,
les douleurs abdominales (dans 31,2 % des cas) et les vomissements (18,7 % des cas). Une masse
abdominale a été retrouvée dans trois cas. Le bilan biologique a révélé une cholestase dans 38 %
des cas et une cytolyse dans 19 % des cas. Il était normal dans 50 % des cas. Tous ces patients ont
été explorés par une échographie abdominale associée à une tomodensitométrie dans deux cas
et une imagerie par résonance magnétique dans six cas, qui ont permis de faire le diagnostic de
la malformation. Tous nos patients ont été traités chirurgicalement dès le diagnostic posé. Une
cholangiographie peropératoire première a été réalisée dans neuf cas, puis une résection de la

∗ Auteur correspondant.
Adresse e-mail : rachid.khemakhem@rns.tn (R. Khmekhem).

0987-7983/$ — see front matter © 2012 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés.
http://dx.doi.org/10.1016/j.jpp.2012.04.006
200 R. Khmekhem et al.

dilatation, suivie d’une anastomose biliojéjunale sur anse en Y à la Roux, a été confectionnée.
L’évolution a été grevée d’une angiocholite postopératoire dans trois cas, d’une fistule de
l’anastomose biliodigestive dans deux cas et d’un lâchage dans un cas. Tous ces patients ont
bien évolué secondairement sauf un qui a succombé à un choc septique.
Conclusion. — Le traitement chirurgical des dilatations kystiques des voies biliaires doit
comporter une résection de la dilatation et une anastomose biliojéjunale. Les complications
postopératoires doivent être prévenues par une bonne technique chirurgicale et diagnostiquées
et prises en charge à temps afin d’améliorer les résultats.
© 2012 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés.

KEYWORDS Summary The cystic dilatation of the biliary tract is a rare congenital malformation. Its
Bile duct; incidence is about 1/100 000 to 1/150 000 births. Surgery is indicated at the end to avoid liver
Cyst; damage secondary to stasis and infection (liver cirrhosis).
Bile path; Aim. — To evaluate the surgical treatment of cystic dilatation of the biliary tract.
Dilation; Patients and methods. — We report a series of 16 children treated at our institution over a 16
Children year period from January 1995 to December 30, 2010. They were 13 girls and three boys, aged
17 months on average.
Results. — One of our patients was diagnosed prenatally before the finding of a cystic lesion
under the liver in obstetrical ultrasound. In postnatal period, the clinical symptoms are cleared
by the jaundice found in 43.8% of cases, abdominal pain (31.2% of cases) and vomiting (18.7%
of cases). An abdominal mass is found in three cases. Laboratory tests showed cholestasis in
38% and cytolysis in 19% of cases. It was normal in 50% of cases. All patients were investiga-
ted by abdominal ultrasound combined with computed tomography in two cases and magnetic
resonance imaging in six cases, which have led to the diagnosis of malformation. All patients
were treated surgically as soon as the diagnosis made. Preoperative cholangiography was first
performed in nine cases, and resection of expansion followed by a biliary-jejunal anastomosis
in Roux-en-Y was crafted. The outcome was burdened with a postoperative cholangitis in three
cases, a fistula of the biliary-digestive anastomosis in two cases and a dropping in one case. All
patients were well advanced secondariily except one who died of septic shock.
Conclusion. — Surgical treatment of cystic dilatation of bile duct should include resection of the
expansion and biliary-jejunal anastomosis. The postoperative complications must be prevented
by good surgical technique and diagnosed and managed earlier to improve results.
© 2012 Elsevier Masson SAS. All rights reserved.

Introduction
La dilatation kystique des voies biliaires (plus connue sous
le terme de dilatation kystique du cholédoque [DKC]) est
une malformation rare. Son incidence varie de 1/100 000 à
1/200 000 naissances et se voit surtout dans les pays asia-
tiques. Elle se voit plus souvent chez l’enfant avec une nette
prédominance féminine (quatre filles pour un garçon atteint)
[1,2].
Son diagnostic est difficile et son évolution peut être
grevée de complications graves pouvant mettre en jeu le
pronostic vital.
Le traitement est chirurgical et basé sur la résection de
la malformation et la dérivation biliojéjunale.
Patients et méthodes
C’est une étude rétrospective à propos de 16 observations
de patients porteurs de DKC colligées au service de chirur-
gie pédiatrique « B » de l’hôpital d’enfants de Tunis sur une
période de 16 ans (entre janvier 1995 et décembre 2010).
Il s’agit de 13 filles et trois garçons avec un sex-ratio de
1/4,3.
L’âge moyen est de 17 mois avec des extrêmes allant d’un
mois à 120 mois.
Un seul patient a été diagnostiqué en anténatal devant la
constatation à l’échographie obstétricale, d’une formation
kystique sous-hépatique de 2 cm de diamètre confirmé à la
naissance. En postnatal, les signes d’appels sont dominés par
l’ictère nu retrouvé dans sept cas (soit 43,8 % des cas), les
douleurs abdominales retrouvées dans cinq cas (soit 31,2 %
des cas) et les vomissements (18,7 % des cas). La triade clas-
sique (douleur, fièvre, ictère) n’a été retrouvée que dans
trois cas (soit 18,7 % des cas) (Tableau 1).
Le bilan biologique a objectivé une cholestase dans cinq
cas (31,2 % des cas), une cytolyse dans deux cas (12,5 %
des cas), une association des deux dans un cas (6,25 %
des cas). La biologie était normale chez huit malades
(50 %).
L’exploration radiologique a comporté une échographie
abdominale pour tous les patients (100 % des cas), une TDM
pour deux patients (12,5 % des cas) et une Bili-IRM chez
six patients (37,5 % des cas). La malformation paraissait
sous forme d’une masse kystique dont la taille varie entre
7 et 130 mm associée à une dilatation de la voie biliaire
intrahépatique dans trois cas (Fig. 1 et 2). Un confluent bilio-
pancréatique long a été identifié dans un cas.
Traitement chirurgical des dilatations kystiques de la voie biliaire chez l’enfant 201

Tableau 1 Signes d’appels cliniques chez nos patients.

Motif de consultation Nombre des Pourcentage
cas
Diagnostic anténatal 1 6,26
Ictère nu 7 43,8
Vomissements 3 18,7
Douleur abdominale 5 31,2
Syndrome occlusif 2 12,5
Méléna 1 6,25
Diarrhée 1 6,25
Fortuite 1 6,25
Fièvre, douleur et ictère 3 18,7

Figure 3. Cholangiographie peropératoire montrant la dilatation

de la voie biliaire principale et la voie biliaire intrahépatique
gauche. À droite, pas de dilatation.

Selon la classification d’Alonso-Lej et Todani, il s’agit

d’une DKC de type 1 dans 13 cas (81 %), de type 3 dans un
cas (7 %) et de type 4 dans deux cas (12 %).
Tous nos patients ont été opérés par une laparotomie, le
traitement a comporté :
• une biopsie hépatique et une cholongiographie première
dans neuf cas, qui a confirmé le diagnostic préopératoire
et a objectivé une anomalie de confluent biliopancréa-
tique dans quatre cas (Fig. 3) ;
• la technique opératoire a comporté :
Figure 1. Échographie abdominale montrant une dilatation har- ◦ une cholécystectomie avec résection de toute la partie
monieuse de la voie biliaire extrahépatique ( ). dilatée de la voie biliaire principale laissant en place
un « fond de coquetier » du côté pancréatique,

Figure 2. a : Bili-IRM ( ) masse kystique sous-hépatique bien limitée (séquence T1) ; b : associée à une dilatation de la voie biliaire
intrahépatique (séquence T1) (flèche).
202
◦ anastomose biliodigestive terminolatérale sur une anse
en « Y » longue de 50 cm en moyenne. Cette anastomose
est faite sur le canal hépatique dans 13 cas et sur la
convergence biliaire dans trois cas,
◦ on a utilisé du fil monobrin à résorption lente type PDS
5/0. Une lame ondulée est placée dans la région sous-
hépatique en regard de l’anastomose ;
• une antibioprophylaxie par une céphalosporine de troi-
sième génération a été utilisée dans tous les cas.
L’évolution a été marquée par la survenue d’une cholan-
gite dans trois cas nécessitant une antibiothérapie adaptée,
d’une fistule cholédocoentérale dans deux cas qui s’est tarie
spontanément par le maintien d’un drainage prolongé et
d’un lâchage nécessitant la reprise du montage dans un cas.
Un abcès de paroi associé à une collection profonde a été
traité médicalement.
Un de ces patients est décédé au deuxième jour postopé-
ratoire dans un tableau de choc septique, les autres ont bien
évolué.
La biopsie a montré des signes de fibrose hépatique dans
trois cas, et deux enfants ont développé une cirrhose avec
un recul de deux ans.
Discussion
La première description de dilatation canalaire de l’arbre
biliaire date de 1723 par Vater [3].
C’est une malformation rare, qui se voit volontiers chez
l’enfant (75 % des cas sont découverts avant l’âge de dix
ans), avec une nette prédominance féminine (sex-ratio
entre 0,23 à 0,43).
L’hypothèse étiologique proposée par Babbit est la plus
communément admise, elle repose sur l’existence d’un
canal biliopancréatique commun long responsable d’un
reflux d’enzymes pancréatiques dans la voie biliaire prin-
cipale à l’origine d’une irritation, puis d’une dilatation
pariétale. Le reflux du suc pancréatique dans la voie biliaire
a été confirmé par l’existence de taux élevé des ces enzymes
pancréatiques à ce niveau [4—6].
Miyano et al. et Kimura ont retrouvé chez tous leurs
patients une anomalie de la jonction biliopancréatique sauf
ceux porteurs d’une cholédochocèle, d’autres auteurs rap-
portent une fréquence de l’ordre de 80 % [7].
Récemment, un fonctionnement anormal du sphincter
d’Oddi a été rapporté comme prédisposant au reflux de
suc pancréatique dans la voie biliaire, et des spasmes du
sphincter d’Oddi ont été notés en association aux kystes du
cholédoque [8].
Les autres théories sont : une faiblesse pariétale, une
obstruction distale acquise, une infection virale et un défaut
congénital de la recanalisation de voie biliaire qui serait à
l’origine de la dilatation [6,9].
En 1959, Alonzo-Lej, après étude de deux cas person-
nels et analyse des 94 patients décrits dans la littérature
jusqu’à cette date, a suggéré la première classification pour
les kystes du cholédoque [5,9]. Par la suite du développe-
ment et l’amélioration des méthodes de diagnostic, d’autres
auteurs ont ajouté deux nouveaux types de classification
pour les patients porteurs de dilatation kystique intrahépa-
tique : celle de Todani et celle de Kimura.
R. Khmekhem et al.
La classification de Todani est la plus utilisée et comprend
cinq types (Fig. 4).
• type 1 : c’est une dilatation de toute la voie biliaire extra-
hépatique (VBEH), plus ou moins importante, fusiforme ou
arrondie et kystique. Ce type est retrouvé dans 80 % des
cas (81 % des cas dans notre série) ;
• type 2 : il s’agit d’un diverticule de la voie biliaire qui peut
siéger à n’importe quel niveau, mais plus fréquemment au
contact du cholédoque terminal. Uniques ou multiples, de
taille variable, ils sont rares chez l’enfant ;
• type 3 : le cholédochocèle qui est une dilatation ampul-
laire du segment intramural du cholédoque. Rare chez
l’enfant, souvent de taille réduite n’excédant pas 1 à 2 cm
de diamètre ;
• type 4 : qui associe à l’anomalie extrahépatique une dila-
tation kystique des voies biliaires intra-hépatiques (VBIH),
prédominant dans le lobe gauche ;
• type 5 : c’est la maladie décrite de Caroli, avec dilatation
multifocale des VBIH, de caractère diffus ou au contraire
segmentaire, sans obstacle sous-jacent. Il s’agit d’une
maladie à transmission autosomique récessive [2,4,9,10].
La classification de Kimura se base sur les anomalies ana-
tomiques de la jonction biliopancréatique et comporte deux
variétés [11].
Sur le plan clinique, le diagnostic peut être évoqué
en anténatal devant la constatation d’une formation liqui-
dienne au niveau de la région du hile hépatique [5,12]. Cet
aspect peut correspondre à plusieurs diagnostics différen-
tiels tel qu’un kyste hépatique simple, un kyste ovarien,
un kyste épiploïque ou mésentérique, une duplication duo-
dénale ou de la vésicule biliaire, un kyste surrénalien ou
rénal ou une dilatation de l’intestin [13]. Dans ce cas, la
constatation de la continuité avec les canaux hépatiques
et la vésicule biliaire et l’existence de dilatations asso-
ciées des conduits intra- et extrahépatiques constituent des
aides supplémentaires au diagnostic de DKC. Ce diagnostic
anténatal est en général fait vers l’âge lors de 20 semaines
en moyenne, il est nettement facilité par l’avènement des
techniques échographiques en 3D et l’IRM fœtale qui four-
nit des images anatomiques et permet d’éliminer plusieurs
diagnostics différentiels [12,13].
Mais le diagnostic le plus important à éliminer est celui
d’une atrésie des voies biliaires avec kyste hilaire puisque
cette anomalie doit être opérée le plus tôt possible avant le
passage en cirrhose hépatique.
Ce diagnostic est difficile à faire en anténatal et par-
fois même en postnatal [14], pour cela certains auteurs ont
essayé de retrouver des éléments prédictifs de ce diagnos-
tic. Ainsi, Tanaka et al. [15] ont étudié dix patients porteurs
de malformations kystiques biliaires (MKB) diagnostiquées
avant la naissance et à la période néonatale, composées
d’un premier groupe de cinq cas d’atrésie des voies biliaires
et un deuxième groupe de cinq cas de kyste du cholédoque et
ils ont comparé les données radiologiques et biologiques de
ces deux groupes. Leurs résultats suggèrent que les patients
porteurs de MKB de taille inférieure à 21 mm, avec un
taux de bilirubine directe supérieur à 2,5 mg/dL et un taux
d’acides biliaires totaux supérieur à 111 mmol/L en période
néonatale étaient plus susceptibles d’avoir une AVB plus tôt
qu’une DKC.
Traitement chirurgical des dilatations kystiques de la voie biliaire chez l’enfant
Figure 4. Classification de Todani des dilatations de la voie biliaire.
Dans notre série, un seul cas de kyste du cholédoque
est diagnostiqué en anténatal. Cela est dû au manque de
rigueur dans le suivi des grossesses. En effet, un certain
nombre des femmes enceintes sont suivies par les sages-
femmes dans les hôpitaux régionaux ou les unités de soins
de base où le contrôle échographique n’est pas une pratique
courante. Seul un petit nombre de ces femmes sont adres-
sées aux centres hospitaliers parfois trop tardivement, voir
même au moment de l’accouchement. Dans le secteur prié
en revanche, le suivi échographique des grossesses est la
règle et le diagnostic anténatal de ces malformations est
beaucoup plus développé.
En cas de diagnostic anténatal, la grossesse est poursuivi
à terme, et le mode d’accouchement n’est pas modifié par
l’existence de cette malformation [6].
Le diagnostic anténatal pose le problème du moment de
l’évaluation postnatale de ces enfants asymptomatiques et
de l’âge idéal du traitement définitif [5,6,16]. La plupart
des auteurs s’accordent sur une chirurgie précoce vers l’âge
de deux à trois mois avant la survenue de complications
[6,16] puisque la cirrhose hépatique peut survenir préco-
cement et qu’un cas d’insuffisance hépatique a été décrit
même chez un nourrisson de cinq mois [2,6]. De même
Dewsbury et al. ont rapporté le cas d’un patient opéré au
dixième jour de la vie, qui avait déjà des signes histologiques
de cirrhose hépatique. Ces cas illustrent que même les
enfants asymptomatiques peuvent développer des lésions
hépatiques occultes [17]. Dans les formes compliquées, le
traitement peut être proposé plus précocement.
En postnatal, la triade classique (ictère intermittent,
douleur et masse de l’hypochondre droit) n’est retrouvée
que dans 15 à 25 % des cas chez l’enfant, 18 % dans notre
série [2]. Un ictère de type cholestatique chez le nouveau-né
203
et le petit nourrisson, des douleurs abdominales récidi-
vantes ou une pancréatite aiguë chez le grand enfant sont
le plus souvent les seuls signes révélateurs de cette malfor-
mation [2,4,18]. Une découverte de manière fortuite lors
d’investigations pour d’autres causes est possible [1].
Il n’est pas rare que le diagnostic soit fait avec retard
à l’occasion d’une complication telle qu’une angiocholite,
une pancréatite aiguë ou une rupture spontanée de la voie
biliaire.
Devant tout ictère ou pancréatite aiguë chez l’enfant,
une échographie abdominale est nécessaire afin d’étudier
les voies biliaires [2].
L’échographie abdominale est le premier examen à
demander en cas de suspicion de kyste du cholédoque. Le
diamètre de la voie biliaire commune mesure moins de 3 à
5 mm chez l’enfant en bonne santé et moins de 2 mm chez le
nourrisson. Il est ainsi facile de faire le diagnostic en mon-
trant une image kystique sous-hépatique communicant avec
la voie biliaire associée ou non à une dilatation de la voie
biliaire intrahépatique avec une sensibilité proche de 100 %
[2]. Tous nos patients ont été explorés en premier lieu par
cet examen qui a permis d’évoquer le diagnostic dans tous
les cas.
La Bili-IRM est demandée en deuxième intention, elle
permet de réaliser une cartographie complète des voies
biliaires intra- et extrahépatiques montrant une dilata-
tion kystique pouvant atteindre des dimensions variables
(chez un de nos patients, elle a atteint 13 cm). La clé du
diagnostic est l’objectivation d’un canal biliopancréatique
commun anormalement long (> 15 mm) entre le duodénum
et les canaux biliopancréatiques. Il est visible directe-
ment ou se manifeste par un vide de signal trop large
[18,19].
204
L’IRM a une sensibilité supérieure à 95 %, mais présente
des limites comme l’étude des voies biliaires fines surtout
chez le nourrisson qui reste difficile.
Avec le développement des duodénoscopes pédiatriques,
il est possible aussi de réaliser une cholangiopancréatogra-
phie rétrograde endoscopique [2,4].
La scintigraphie biliaire au technétium 99 marqué à
l’acide triméthyl-indodiacétique est une méthode simple,
reproductible, non invasive, ayant une bonne sensibilité
pour l’évaluation morphologique et la classification des
kystes du cholédoque ; cependant, cette sensibilité dimi-
nue pour l’appréciation de l’extension intrahépatique des
lésions kystiques.
En l’absence de traitement, l’évolution du kyste du cho-
lédoque se fait toujours vers les complications qui sont
multiples :
• l’infection (angiocholite, abcès hépatique ou septicémie)
(11 %) ;
• lithiase biliaire (8—25 %) et la pancréatite aiguë
(0,5—33 %) ;
• rupture kystique avec hémobilie ou péritonite (3—7 %) ;
• le risque de dégénérescence en cholangiocarcinome avec
une fréquence variable en fonction de l’âge du patient
de l’ordre de 0,7 % moins de dix ans et 6,8 % entre 11 et
20 ans et beaucoup plus élevée chez l’adulte [1,18] ;
• cirrhose biliaire secondaire avec hypertension portale
(15—32 %).
De ce fait, toute dilatation kystique de la voie biliaire
diagnostiquée doit être traitée chirurgicalement.
Plusieurs traitements chirurgicaux ont été proposés pour
le kyste du cholédoque. Dans le passé, les types I, II et IV
ont été traités par kystoentérostomie, ce qui a abouti à des
résultats insatisfaisants avec des taux élevés de cholangites
récurrentes et de sténoses. En outre, cette procédure ne
retire pas la muqueuse du kyste qui avec l’inflammation
chronique pourrait être à l’origine du développement des
carcinomes des voies biliaires [9,20,21]. Chijiiwa et Koga,
en utilisant la kystoentérostomie, ont observé 80 % de cho-
langite, des lithiases cholédociennes et des hépatolithiases
postopératoires. Dans cette étude, 70 % des patients ont
nécessité une réintervention [1]. Actuellement, l’opération
chirurgicale la plus communément admise consiste à résé-
quer toute la portion dilatée de la voie biliaire et réaliser
une anastomose cholédochojéjunale ou hépaticojéjunale
sur une anse en Y à la Roux. Pour les kystes intrahépa-
tiques et les dilatations intrahépatiques (type IV de Todani),
d’autres interventions peuvent être nécessaires telle qu’une
segmentectomie, une hépatectomie partielle ou bien une
kystoentérostomie intrahépatiques. . . [1,20]. Une biopsie
hépatique est réalisée afin de déceler des signes précoces
de cirrhose hépatique. Cette intervention peut se faire par
voie cœlioscopique chez le grand enfant avec des résultats
comparables.
En postopératoire, des complications peuvent survenir
à court terme (fistule anastomotique, lâchage, infection
pariétale ou profonde, angiocholithe. . .) nécessitant un
diagnostic rapide et une prise en charge adéquate. Dans
notre série, le taux de ces complications est plus impor-
tant que ce qui est rapporté dans la littérature et cela est
en grande partie à cause des infections nosocomiales qui
constituent la principale complication et dont l’éradication
R. Khmekhem et al.
fait l’objet d’un programme national basé sur l’éducation
du personnel soignant du respect des règles d’asepsie des
soins et la lutte contre la promiscuité.
À long terme, un suivi régulier et prolongé par
l’échographie abdominale et la biologie hépatique est
nécessaire pour dépister des complications secondaires :
sténose biliaire, cholestase persistante, lithiase, évolution
de la fibrose.
Conclusion
La dilatation kystique des voies biliaires est une malforma-
tion rare. Dans notre série, elle s’est manifestée le plus
souvent par un ictère cholestatique chez le nourrisson, des
douleurs abdominales récurrentes ou une pancréatite aiguë
chez le grand enfant. Le diagnostic anténatal était rare dans
notre série et doit être développé par la généralisation de
la surveillance échographique des grossesses.
Le diagnostic est largement facilité par les moyens
d’imagerie modernes, essentiellement l’échographie, la
scintigraphie hépatobiliaire et la Bili-IRM.
Le traitement repose sur l’exérèse de la portion dilatée
de la voie biliaire suivie d’une anastomose biliodigestive sur
anse en Y à la Roux. Il doit être proposé dès que le diagnostic
établi avant la survenue des complications, et en cas de
diagnostic anténatal, ce traitement doit être proposé dans
les deux premiers mois.
Les complications postopératoires précoces qui peuvent
survenir sont essentiellement d’ordre infectieux et doivent
être prévenues par une technique opératoire rigoureuse et
le respect de l’asepsie des soins. Une surveillance écho-
graphique et biologique prolongée est nécessaire afin de
guetter la survenue d’une sténose de l’anastomose biliodi-
gestive ou une évolution vers la cirrhose hépatique.
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